Un patient pédiatrique de neuf ans, sans antécédents cliniques intéressants, a été adressé à l'unité de chirurgie maxillo-faciale pédiatrique pour une inclusion dentaire. L'étude radiologique a montré une inclusion de la canine inférieure gauche, avec une zone radiotransparente autour de 33, et elle a été admise pour une correction chirurgicale, avec un diagnostic préopératoire de kyste folliculaire. Le traitement chirurgical effectué a consisté en l'ablation du "kyste folliculaire" avec curetage de la cavité osseuse et extraction de la canine incluse, avec remplissage ultérieur avec de l'os "Bio-oss", l'évolution post-chirurgicale étant satisfaisante.
La pièce chirurgicale obtenue par curetage comprenait plusieurs fragments irréguliers de couleur grisâtre et de faible consistance qui mesuraient ensemble 0,8 x 0,7 cm et une canine (0,9 x 0,5 cm) résultant de l'exodontie. L'étude histologique a montré une structure dentaire non altérée, accompagnée de fragments de tissu fibreux à l'intérieur desquels se trouvaient de nombreux nids solides d'éléments épithéliaux odontogènes disposés en formations micronodulaires compactes avec un arrangement cellulaire tourbillonnant. Les éléments formant ces structures étaient de morphologie basaloïde, avec des noyaux monomorphes, ovales ou fusiformes, quelque peu hyperchromatiques, mais sans signe d'activité divisionnaire. Ces structures étaient mélangées à des formations glanduliformes, parfois d'aspect tubulaire, avec un revêtement de cellules cylindriques, homogènes et des noyaux souvent polarisés vers leur base. Au niveau intercellulaire et de manière dispersée, de petites sphérules basophiles calcifiées sont apparues ainsi que des zones de contour irrégulier de dépôt amorphe et hyalin, résistant au PAS + diastase, positif au Rouge Congo bien que la réfringence verte à la lumière polarisée n'ait pas été observée. Au vu de ces données, un diagnostic de tumeur odontogène adénomatoïde folliculaire associée à une rétention de la structure dentaire canine a été posé.

A partir du matériel de tissu mou réséqué, une étude immunohistochimique a été réalisée qui a tout d'abord montré une réactivité des éléments proliférants, tant dans les zones nodulaires qu'adénomatoïdes, contre le cocktail de kératine AE1-3. Une positivité nucléaire pour la protéine p63 (un marqueur des cellules basales ou progénitrices) a également été observée, cette réactivité nucléaire étant présente à la fois dans les zones glandulaires et dans les nids tourbillonnants de cellules fusiformes.

Le marqueur de prolifération Ki-67 ne marque que 2 à 3 % des cellules constitutives de la lésion tumorale, la positivité apparaissant souvent dans des groupes de nodules de cellules fusiformes. La détection des marqueurs de différenciation de la mélanine HMB45 et Melan-A a été négative, de même que la détection des récepteurs hormonaux œstrogène (ER) et progestérone (PRg) et de la bêta-2-microglobuline.


