Un homme de 68 ans, sans allergies médicamenteuses connues, avec des antécédents d'hypertension, d'insuffisance rénale chronique légère, de fibrillation auriculaire chronique, de déficit en antithrombine III ayant entraîné une ischémie intestinale due à une thrombose veineuse mésentérique neuf ans plus tôt, avec résection de 150 cm de jéjunum et d'iléon.
En mars 2005, elle est venue aux urgences après s'être présentée chez elle avec deux selles méléniques. Une endoscopie gastro-intestinale supérieure a été réalisée, montrant une partie muqueuse dépapillée du duodénum, sans saignement actif. La coloscopie a révélé de multiples lésions téléangiectasiques sans hémorragie active. Par la suite, un examen capsule endoscopique a révélé de multiples ecchymoses dans le duodénum, le jéjunum, l'iléon et le cæcum.
Après plusieurs épisodes similaires de BHD nécessitant des transfusions, la capsule et l'endoscopie ont été répétées, sans nouveaux résultats. Une scintigraphie avec des globules rouges marqués a également été réalisée et était compatible avec une angiodysplasie de l'intestin grêle. Au cours de l'un des épisodes, une angiographie mésentérique a été réalisée, montrant une extravasation au niveau de la fistule artério-veineuse et réalisant une embolisation avec des coils, après quoi elle a présenté des symptômes abdominaux aigus et des saignements persistants. Une laparotomie a été réalisée et a révélé une ischémie de l'anastomose précédente, peut-être liée à l'embolisation. Une nouvelle résection de l'iléon a été effectuée, laissant environ 80 cm avec la valve iléocæcale intacte.
Malgré cette intervention, le patient a continué à souffrir de BHD, et un traitement à la somatostatine a été essayé, mais sans réponse.
Au cours des 28 mois qui ont suivi le premier épisode, le patient a dû recevoir au total 132 concentrés de globules rouges.
Devant l'échec de toutes les thérapies précédentes et le manque de pertinence des nouveaux traitements chirurgicaux, un traitement par thalidomide à la dose de 100 mg par jour a été débuté début juillet 2007. Huit mois plus tard, le patient n'a pas eu de nouveaux épisodes de BHD et n'a pas eu besoin de transfusions. Le patient est actuellement suivi mensuellement en consultation externe et est asymptomatique à l'exception d'une légère paresthésie occasionnelle dans les membres inférieurs, avec un électromyogramme normal. Le patient a eu un épisode de TEP bilatérale qui s'est résolu avec un traitement anticoagulant. Étant donné les antécédents de déficit en antithrombine III et le fait que la thrombophilie n'est pas décrite parmi les effets secondaires possibles de la thalidomide, nous croyons que cet événement n'est pas attribuable à l'utilisation de la thalidomide.


