En 10-årig pojke som hade genomgått en splenektomi för sin underliggande β-talassemi togs in på Chiang Mai University (CMU) Hospital för ett kallbrandsår på hans högra ben och claudicatio. Sex veckor före intagningen hade han först lagt märke till en liten pustulär lesion på hans högra fotled som senare spontant brast och blev ett kallbrandsår. Det fanns ingen tidigare historia av trauma. Patienten rapporterade att han ofta arbetade på ett risfält med sina föräldrar. Han togs till ett lokalt sjukhus där diagnosen pyomyositis gjordes. Incision och dränering utfördes och hans symtom förbättrades. Två veckor före intagningen utvecklade han en annan pustulär lesion på hans högra skenben som slutligen blev ett kallbrandsår. Hans andra symtom var feber, svår smärta vid vila, claudicatio intermittens och svullnad av höger knä. Han överfördes till ett distriktssjukhus där en ultraljudsundersökning visade trombos av den högra femorala och popliteala artären och förstorade lymfkörtlar vid den högra popliteala fossa. Arthrocentesis av höger knä avslöjade 855 000 celler/mm3 av WBC (polymorfonukleär cell 74 %, mononukleär cell 26 %). Han diagnostiserades som att ha septisk artrit. Intravenös cloxacillin gavs och patienten överfördes till CMU-sjukhuset. Vid en fysisk undersökning på CMU-sjukhuset upptäcktes gamla ärr med sårskorpor på höger skenben och fotled, tydlig ömhet längs högerbenet, kall hud, försvagade pulser i höger lårbens- och knäledspulsådern samt avsaknad av pulser i höger bakre tibia- och dorsalis pedis-pulsådern. En datortomografisk angiografi (CTA) visade på en blockering av den nedre tredjedelen av den högra yttre lårartären, liksom av den högra gemensamma lårartären, ytliga lårartären, knäleden, främre tibia, tibioperoneal, peroneal och dorsalis pedis-artären. Ett flertal kollaterala kärl sågs runt höger knä. Han diagnostiserades som ett fall av vaskulär pythiosis och högguldbenamputation av höger ben. Antikroppar mot P. insidiosum upptäcktes i ett serumprov med immunblot- och immunkromatografitester (ICT). Svampodling följt av nukleinsekvensanalys av 18S rRNA [] var positiv för P. insidiosum i det resekterade iliacala arteriella vävnaden. Vävnadens histopatologi visade bevis på kronisk vaskulit med granulationsvävnad och trombos på den främre tibialen och den bakre tibialen upp till den proximala marginalen av femorala artärer, men de speciella färgämnena misslyckades med att visa någon etiologisk agent, inklusive Pythium spp. Efter operationen gavs patienten P. insidiosum immunterapeutiskt vaccin (tillhandahålls av Ariya Chindamporn, Chulalongkorn University, Bangkok; CUH Lot 140207/15-302), såväl som de antifungala läkemedlen, terbinafin vid en dosering av 125 mg två gånger dagligen (13 mg/kg/dag) och itrakonazol vid en dosering av 80 mg två gånger dagligen (8 mg/kg/dag) i 2 månader. Patienten förblev bra och skrevs ut efter nästan 2 månader efter intagningen. Uppföljning CTA utförd 10 veckor efter amputationen visade inte på återfall av sjukdomen. Vid tidpunkten för detta meddelande har patienten varit symtomfri i 2 år.