En 30-årig manlig patient kom till vårt sjukhus med smärta i vänster höftregion, minskad benrörlighet på grund av vänster höft PJI med två fistlar i den övre laterala och främre lårregionen. En samling av anamnes visade att patienten hade en vänster distal femoral metafysfraktur på grund av ett fall vid 10 års ålder. Vid den tiden visade röntgenbilder av en osteoporos av benet med en stor mjukvävnadszon i vänster lårben. Patienten diagnostiserades med monostotic FD. Patienten hade distal femoral osteosyntes med en dynamisk kompressionsplatta. Frakturen läktes utan några komplikationer. Plattan avlägsnades 1 år senare och de dysplastiska benlesioner förseglades med ett benallokerat transplantat av kalciumsulfat. Efter 8 veckor fanns det inga tecken på aktiv infektion och patienten genomgick en total vänster höftartroplastik med en icke-operativ protes. Tre år senare utvecklade patienten en PJI. Lokal debridering, avlägsnande av protesen och placering av cementspärr med gentamicin () utfördes i kombination med systemisk antibiotikabehandling. Sex veckor senare avlägsnades spärren och denna patenterade totala höftartroplastik utfördes. Som en komplikation utvecklade patienten lymfödem i vänster ben. Ett år senare utvecklade patienten en PJI som behandlades med debridering, retention av protesen och systemisk antibiotikabehandling. Sex månader senare utvecklade patienten en djup venetrombos i den axillära venen, som behandlades med antikoagulantterapi. Han diagnostiserades med antiphospholipid syndrom och thoracic outlet syndrom. Ett år senare utvecklade patienten en posterior förskjutning av den femorala komponenten i vänster höftled två gånger med ett intervall på 1 månad och båda förskjutningarna reducerades på ett stängt sätt. En månad senare utvecklade patienten en PJI som behandlades med debridering, dränering och systemisk antibiotikabehandling. Två fistlar öppnade sig i vänster lårregion och patienten överfördes till vårt sjukhus. Patienten hade smärta vid rörelse i vänster höft och måttlig minskning av rörelseomfånget. Rutinanalyser visade leukocytos (15,90 × 109L) och ökat C-reaktivt protein (67,1mg/L). Röntgenbilder av vänster höft visade osteolytiska zoner runt acetabulära och femorala komponenter med sklerotisk deformation av den distala femorala metafysen ( och ). Vår plan var en tvåstegs revision av höftartroplastik genom avlägsnande av protesen, implantation av en antibiotikabehandlad artikulär cementspärr och efter 6 veckor av systemisk antibiotikabehandling – implantation av en distalt interlockad modulär femoral rekonstruktionsprotes på grund av de allvarliga strukturella förändringarna och en stor mediala väggdefekt i det proximala lårbenet med en försämring av en stor mjukvävnadszon, beslutade vi under operation att inte sätta några andra implantat i höftledet. Alla kulturer från mjukvävnadsprover som samlades från höftledsområdet växte Staphylococcus aureus (resistent endast mot trimethoprim-sulfamethoxazole). Patienten fick antibiotikabehandling med oxacillin i 16 dagar. På den 1:a postoperativa dagen började patienten fysioterapi– lärde sig att sitta i sängen och började med passiva övningar av vänster höftled. På den 2:a dagen började patienten stå och lärde sig gradvis att gå med kryckor. Han tilläts att bära vikt på det skadade benet tills det var helt läkt. En mjuk vänster höftortos användes för att bibehålla muskelton och minska svullnad. Den kirurgiska såret läktes utan några tecken på infektion och hudklämmorna avlägsnades den 14:e postoperativa dagen. Patienten skrevs ut från sjukhuset och fortsatte med antibiotikabehandling med ciprofloxacin i 4 veckor. Efter 5 månader visade en MRT av bäckenregionen vätskeansamlingar i de mjuka vävnaderna i vänster höftledregionen (). Patienten hade en ultraljuds-ledd vätskeaspiration av vänster höftled, men de erhållna proverna odlade inte några mikroorganismer. Efter 1 år från den sista operationen var patienten relativt nöjd–han gick med två kryckor och kunde bära 10 % av kroppsvikten på vänster ben när han stod. Patienten har acceptabla kliniska resultat utan antibiotikabehandling – ödem i vänster ben har minskats; det finns ingen smärta i vänster höftled vid rörelse och inga aktiva fistlar. C-reaktivt protein var 2,0 mg/L.