Un pacient de 18 ani a raportat o durere recurentă, de tip umflare și durere plictisitoare în regiunea superioară stângă a maxilarului, de o lună. Pacientul a fost aparent bine cu o lună în urmă, până când a început să simtă o durere plictisitoare în regiunea posterioară superioară stângă a maxilarului. Pacientul era sănătos cu patru ani în urmă, până când a observat o umflătură în regiunea superioară stângă a maxilarului, care a crescut încet până a ajuns mare. A vizitat un spital din localitatea natală și a fost operat de două ori, la un an diferență, pentru aceeași umflătură. Umflătura a redus dimensiunea, dar nu a dispărut complet. Astfel, pacientul s-a prezentat la Departamentul de Patologie Orală și Microbiologie cu plângerea principală de umflătură recurentă și durere surdă în regiunea superioară stângă a maxilarului. Istoricul medical al pacientului nu a fost relevant. Nu este contributiv. Examinarea extraorală a evidențiat o umflătură difuză de aproximativ 7 cm × 5 cm pe partea stângă a feței, care se extindea antero-posterior de la marginea stângă a nasului până la marginea anterioară a ramusului și superior-inferior de la marginea infraorbitală până la colțul gurii. Pielea de deasupra umflăturii era normală. La palpare, umflătura era tare ca oasele. Temperatura de deasupra umflăturii era ușor crescută. Un singur ganglion limfatic submandibular stâng era palpabil, de aproximativ 2 cm × 2 cm. În cavitatea bucală, o singură umflătură ovală, netedă, care se extindea antero-posterior de la distal de 22 până la mesial de 26 și superior-inferior de la adâncimea vestibulară până la gingia marginală. La palpare, era tare ca oasele și ușor sensibilă, cu fixitate la osul dedesubt. Tomografia computerizată (CT) a arătat o leziune mixtă hipodensă-hiperdensă în regiunea maxilară stângă, care se extindea antero-posterior de la aspectul distal al 21 până la 26 regiuni și supero-inferior de la creasta alveolară până la podeaua orbitei. Leziunea avea o periferie bine definită, parțial corticată. Avea o structură internă predominant hipodensă, cu multiple pete hiperdensă intermitente prezente în interior. Expansiunea era evidentă pe aspectele bucale ale alveolului, pereții anteriori și laterali ai sinusului maxilar stâng, cu subțiere și perforare evidentă în mai multe locuri. Subțierea podelei orbitei stângi cu invaginație a leziunii a fost observată. Pe baza constatărilor clinice și radiografice, s-a ajuns la un diagnostic provizoriu de tumoare odontogenă benignă. Având în vedere amploarea leziunii și istoricul recurenței, s-a luat în considerare CCOT. În urma investigațiilor de rutină ale sângelui, pacientul a fost trimis la departamentul de chirurgie orală pentru biopsie incizională a leziunii. Examinarea histopatologică atentă a secțiunilor colorate cu hematoxilină și eozină (H și E) a arătat următoarele caracteristici: lumenul chistic era căptușit de epiteliu odontogenic de grosime variabilă. Celulele bazale ale epiteliului erau înalte, coloidale, cu nuclei hipercromatici polarizați. Celulele asemănătoare cu reticulul stelare puteau fi observate deasupra celulelor bazale. Straturile superficiale arătau grupuri de celule fantă eozinofile palide. Peretele țesutului conjunctiv era predominant fibros, cu mănunchiuri dense de fibre de colagen și lipsit de inflamație. Multe resturi odontogene active au fost observate și în țesutul conjunctiv. Una sau două zone demonstrau zone globulare de calcificări. Diagnosticul histopatologic al specimenului de biopsie incizat a fost dat ca COC. În acest caz, s-a efectuat o rezecție segmentară și specimenul a fost supus colorării H și E. Examinarea histopatologică a evidențiat un perete de țesut conjunctiv cu epiteliu odontogenic. În câteva locuri, epiteliul a fost proliferat cu celule stelate reticulare, înconjurate de celule în formă de fus. Spre lumen s-au observat agregate de celule fantă eozinofile, înconjurate de calcificări neregulate. Mari suprafețe de dentinoid au fost prezente în mod evident în țesutul conjunctiv subiacent. În unele locuri, s-au observat resturi odontogene active și os metastatic. Colorarea specială cu colorantul van Gieson a identificat dentinul, care se colorează în roșu-rozaliu, și celulele fantomă, care apar de culoare galbenă.