Uma mulher de 60 anos de idade foi submetida a ressecção total do tumor de um meningioma do lobo frontal direito, que se localizava na convexidade do cérebro, em setembro de 2018, e o diagnóstico patológico foi de meningioma atípico. Em outubro de 2021, a paciente foi internada no hospital com tosse e falta de ar. Uma tomografia computadorizada (TC) revelou a presença de grandes massas na cavidade torácica e abdominal direita e não se encontrou recorrência na ressonância magnética craniocerebral (MRI). As características histológicas do tumor pulmonar foram semelhantes às do tumor cerebral, e as células tumorais foram positivas para vimentina, EMA e Ki-67, e negativas para TTF1, PD-L1, P40 e cromogranina. Com base nestes achados de biópsia e imuno-histoquímica (IHC), as massas foram identificadas como meningiomas metastáticos. A paciente foi tratada com o agente anti-PD-1 camrelizumab (200 mg, Dia 1) combinado com o agente anti-VEGF anlotinib (10 mg, Dias 1-14) a cada 3 semanas sem tratamento com radiação. Após dois ciclos deste regime, os sintomas da paciente foram completamente resolvidos sem outros eventos adversos, e a tomografia revelou que o tumor tinha encolhido significativamente em > 80%. A biópsia realizada após os dois ciclos de tratamento e análise de imuno-histoquímica revelou que a infiltração de linfócitos T CD4+ e CD8+ e macrófagos CD68+ no microambiente do tumor aumentou significativamente em comparação com o antes do tratamento. O número de linfócitos T CD4+ e CD8+ no sangue periférico continuou a aumentar à medida que o tumor encolhia. Estes achados indicam que o tratamento combinado anti-PD-1 e anti-VEGF estimula as células imunes do sangue periférico a matar as células metastáticas do meningioma. A paciente recebeu onze ciclos de tratamento a cada 3 semanas de 21 de outubro de 2021 a 21 de junho de 2022 sem progressão do tumor.