Um menino de 10 anos de idade, que tinha tido uma esplenectomia para a sua talassemia beta subjacente, foi admitido no Hospital da Universidade de Chiang Mai (CMU) para uma úlcera gangrenosa na perna direita e claudicação. Seis semanas antes da admissão, ele notou pela primeira vez uma pequena lesão pustular no tornozelo direito que mais tarde se rompeu espontaneamente e se transformou numa úlcera. Não havia história prévia de trauma. O paciente relatou trabalhar frequentemente num campo de arroz com os seus pais. Ele foi levado a um hospital local onde o diagnóstico de piomiosite foi feito. A incisão e a drenagem foram realizadas e os seus sintomas melhoraram. Duas semanas antes da admissão, desenvolveu-se outra lesão pustular na sua canela direita que acabou por se transformar numa úlcera gangrenosa. Os seus outros sintomas foram febre, dor intensa ao repouso, claudicação intermitente e joelho direito inchado. Ele foi transferido para um hospital distrital onde um ultra-som mostrou trombose da artéria femoral direita e poplítea e linfonodos aumentados na fossa poplítea direita. A artrocentesis do joelho direito revelou 855.000 células/mm3 de WBC (célula polimorfonuclear 74%, célula mononuclear 26%). Ele foi diagnosticado com artrite séptica. Foi-lhe dada cloxacilina intravenosa e o paciente foi transferido para o Hospital CMU. O exame físico no Hospital CMU revelou velhas cicatrizes ulceradas na canela e no tornozelo direitos, uma sensibilidade acentuada ao longo da perna direita, pele fria, pulsações diminuídas das artérias femorais e poplíteas direitos, e ausência de pulsações das artérias tibiais posteriores e dorsalis pedis direitos. A angiografia por tomografia computadorizada (CTA) mostrou a oclusão do terço inferior da artéria ilíaca externa direita, bem como das artérias femorais comuns, femorais superficiais, poplíteas, tibiais anteriores, tibioperonais, peroneais e dorsalis pedis direitos. Vários vasos colaterais foram vistos ao redor do joelho direito. Ele foi diagnosticado como um caso de pitiose vascular e teve uma amputação acima do joelho direito. Anticorpo para P. insidiosum foi detectado em uma amostra de soro por testes de imunotransferência e imunocromatografia (ICT). Cultura fúngica seguida por análise de sequência nucleica de 18S rRNA [] foi positiva para P. insidiosum no tecido arterial ilíaco ressecado. A histopatologia do tecido revelou evidência de vasculite crônica com tecido de granulação e trombo no tibial anterior e no tibial posterior até a margem proximal das artérias femorais, mas as colorações especiais não conseguiram demonstrar qualquer agente etiológico, incluindo Pythium spp. Após a cirurgia, o paciente recebeu a vacina imunoterapêutica P. insidiosum (fornecida por Ariya Chindamporn, Universidade de Chulalongkorn, Bangkok; CUH Lot 140207/15-302), bem como os medicamentos antifúngicos, terbinafina numa dose de 125 mg duas vezes ao dia (13 mg/kg/dia) e itraconazol numa dose de 80 mg duas vezes ao dia (8 mg/kg/dia) durante 2 meses. O paciente permaneceu bem e foi dispensado após quase 2 meses após a admissão. O CTA de acompanhamento realizado 10 semanas após a amputação não revelou a recorrência da doença. No momento desta comunicação, o paciente está livre de sintomas há 2 anos.