Um paciente de 78 anos de idade, com câncer de próstata metastático resistente à castração (progressão da doença apesar da terapia de depleção de androgênio [], também chamada de CRPC) descreveu uma dor neuralgica dentária persistente e altamente debilitante na região mandibular posterior esquerda. O histórico oncológico do paciente era incomum: uma filha, dois irmãos e duas irmãs morreram de vários tipos de câncer. O paciente fumava e consumia álcool. A quimioterapia indicada para o câncer de próstata foi adiada devido à suspeita de infecção odontogênica e o paciente foi encaminhado ao seu dentista. Depois de várias terapias antibióticas sem sucesso, o dente #37 foi finalmente removido justificou uma biópsia incisional alveolar. Suspeitou-se de uma metástase de CRPC. A histopatologia revelou um carcinoma espinocelular (SCC), classificado como cT4aN0M0, que invadiu em grande parte o corpo mandibular esquerdo de acordo com a avaliação de imagem. Foi realizada uma hemimandibulectomia e dissecção cervical para remover o cancro e aliviar a dor do paciente. Apenas um nódulo cervical foi infiltrado. A lesão foi finalmente classificada como pT4N2M0. O paciente recusou a radioterapia. Dado uma recorrência nodular do SCC na região cervical, a quimioterapia com Paclitaxel-Carboplatina-Cetuximab em associação a uma terapia hormonal de segunda geração para o cancro da próstata ajudou a controlar as duas doenças cancerosas durante cerca de um ano. O paciente morreu antes da reconstrução. Todos os elementos radiológicos, anatómicos e clínicos concluíram retrospectivamente que se tratava de um carcinoma cuniculatum intraósseo (CC) []. Os raios X realizados durante o acompanhamento dentário não permitiram suspeitar previamente de qualquer invasão óssea do CC.