Um homem de 38 anos foi encaminhado ao nosso hospital por causa de panuveíte recorrente em ambos os olhos. Infiltração celular moderada na câmara anterior (+2 células), e vitrite difusa (+1-2 células) foram observadas em ambos os olhos, mas não foram detectadas lesões retinais definitivas. No entanto, a angiografia por fluorescência (FA) mostrou vazamento de corante grave de vasos retinais extensos no disco óptico, mácula e retina periférica em ambos os olhos. A tomografia de coerência óptica de domínio espectral (SD-OCT) revelou cistos retinais e interrupção de ELM, EZ, e CIZ na região macular de ambos os olhos. BD foi diagnosticada com base nas características oculares e lesões sistêmicas. Como a acuidade visual em ambos os olhos estava sendo deteriorada por inflamação ocular persistente apesar do tratamento com corticosteroides, a terapia com infliximab foi iniciada. Após 3 meses de terapia com infliximab, embora a escavação foveal foi recuperada com desaparecimento de edema macular em ambos os olhos, as camadas retinais externas interrompidas não melhoraram e a BCVA permaneceu inalterada. No entanto, após 12 meses de terapia com infliximab, ELM e EZ foram bem definidos em ambos os olhos e a BCVA melhorou para 20/40 no olho direito e 20/30 no olho esquerdo. Finalmente, o CIZ tornou-se distinguível após 24 meses de terapia com infliximab, e a BCVA em ambos os olhos foi de 20/25. A vasculite indicada por vazamento de corante na FA permaneceu apenas na retina periférica, e o ataque inflamatório ocular não voltou a ocorrer em ambos os olhos após o início da terapia com infliximab.