De patiënte was een 73-jarige Japanse vrouw die sinds mei 2012 last had van gezichtsverlies en een voorgeschiedenis van floaters in het rechteroog. Het rechteroog had een glasachtige waas en witte netvliesvlekken in de perifere fundus, waarvan de oorzaken niet duidelijk waren na een gedetailleerd onderzoek. Voor verder onderzoek en behandeling werd ze verwezen naar het Jikei University Hospital en bezocht in juni 2012. Ze was immuuncompetent en had geen onderliggende systemische ziekten. Bij presentatie was de best gecorrigeerde gezichtsscherpte (BCVA) 0.02 OD en 1.2 OS. Er was geen relatieve afferente pupillaire defect. De patiënt had geen cellen in de voorste kamer en diffuse glasvochtcellen met een spoor van mist in het rechteroog. Funduscopisch onderzoek van het rechteroog toonde een gele submaculair laesie aan de fovea, naast glasvochtnevel en retinale foci verspreid in de perifere regio. Het linkeroog leek normaal. Spectrale-domein optische coherentie tomografie (SD-OCT) onthulde hyperreflectieve subretinale puin dat lijkt op vitelliforme afzetting boven het retinale pigment epithelium (RPE) band. Fluoresceïne angiografie (FA) beeldvorming toonde meerdere hyperfluorescent laesies van verschillende groottes in de perifere regio. Serologische testresultaten, inclusief die voor antitoxoplasma IgG en IgM antilichamen, angiotensine-converterend enzym en virale antilichamen zoals herpes simplex virus, varicella zoster virus en cytomegalovirus, waren binnen normale grenzen. Röntgenfoto van de borst en magnetische resonantie beeldvorming waren onopvallend. Vitreous haze verergerde langzaam binnen een paar maanden. Een 25-gauge pars plana vitrectomie werd uitgevoerd om de visualisatie van de retinale laesies en voor onderzoek van causatieve micro-organismen of PIOL te verbeteren. Vitreous cytology was klasse III en de cytokine analyse van vitreous fluid onthulde een verhoogde IL-10 en een IL-10/IL-6 ratio >1, wat PIOL suggereerde. Drie maanden later, verschenen er nieuwe meerdere geel-witte sub-RPE infiltraten in de perifere fundus. Op dit moment, toonde SD-OCT nog steeds een hyperreflectief materiaal boven de RPE band. PCR analyse van de voorkamervloeistof onthulde IgH gen herschikking, waardoor een definitieve diagnose van PIOL mogelijk werd. Een paar maanden later, onthulde SD-OCT hyperreflectieve banden en knobbeltjes boven de RPE band met regressie van de vitelliform debris. Uiteindelijk, besloot de patiënt om te behandelen met intravitreale methotrexate injecties (wekelijks 400 μg/100 ml gedurende 6 weken). De patiënt heeft overleefd met een totale follow-up van 31 maanden, zonder betrokkenheid van het centrale zenuwstelsel. Het rechteroog is 24 maanden na de 20e intravitreale methotrexate injecties vrij van herhaling gebleven. BCVA verbeterde tot 0.4 in het rechteroog.