Een 42-jarige man werd naar de spoedgevallendienst verwezen met intermitterende diarree gedurende meer dan vier maanden en progressief oedeem van de onderste extremiteiten gedurende drie maanden. Hij had 5-6 stoelgangen per dag, zonder duidelijke koorts of abdominaal ongemak. Een maand later werd een progressief oedeem van de bilaterale benen opgemerkt, vergezeld door een afname van de tolerantie voor inspanning. De patiënt verloor ongeveer 15 kg gedurende deze periode. Een reeks echocardiografische onderzoeken had een groeiende massa in zijn linker atrium van onzekere oorsprong onthuld, die binnen drie maanden groeide van 25 × 22 tot 60 × 54 mm. Zijn eerdere medische geschiedenis was opmerkelijk voor slecht gecontroleerde diabetes mellitus type 2 gecompliceerd door diabetische nefropathie, retinopathie en perifere neuropathie. Hij had ook een vijfjarige geschiedenis van ernstige depressieve stoornis zonder regelmatige behandeling. Hij woonde bij zijn moeder en zus in de stad Qingdao, provincie Shandong, en ontkende een recente reisgeschiedenis. De zus van de patiënt meldde dat hij gedurende zes tot zeven jaar voor het begin van deze episode af en toe rauwe riviervis had geconsumeerd. Vanwege de mentale toestand van de patiënt werd zijn medische geschiedenis ook verkregen en bevestigd door zijn moeder en zus die bij hem woonden. Bij opname leek de patiënt uitgehongerd en bloedarm. Hij was afebrile, zijn bloeddruk was 93/67 mmHg en zijn hartslag 102 bpm. Hij was humeurig, gedesoriënteerd en licht hypoxisch met een zuurstofverzadiging van 90% bij kamerwind. Een diastolisch geruis van graad II werd gehoord op de apex. Het onderzoek van zijn longen en buik was verder onopvallend. Verminderde myodynamie van de bilaterale ledematen werd opgemerkt, meer significant aan de linkerkant, met een positief Babinski teken. De eerste laboratoriumafwijkingen waren perifere eosinofilie (eosinofielen 6,64 × 109/L) en anemie (hemoglobine 85 g/L). De gamma-glutamyl transpeptidase was verhoogd tot 1093 U/L en de alkaline fosfatase was 666 U/L, zonder duidelijke hyperbilirubinemie (tabel). De seriële elektrocardiogrammen toonden paroxysmale atriale fibrillatie. Een echocardiogram werd onmiddellijk ter plaatse uitgevoerd en een ruimte-bezettende laesie van 60 × 54 mm werd geïdentificeerd in het linker atrium met een lichte pericardial effusie. De linker ventriculaire ejectiefractie (LVEF) was matig verlaagd tot 55%. De eerste thorax-CT toonde bilaterale pulmonaire infiltraties en pleurale effusie, met een holte in de rechter bovenste lob. De abdominale CT-scan toonde intrahepatische galwegverwijding zonder duidelijke obstructie. Een CT-scan van het hoofd werd ook uitgevoerd vanwege terugkerende aanvallen tijdens de ziekenhuisopname en toonde laesies met lage dichtheid in de bilaterale corona radiata. De initiële differentiële diagnose omvatte infectieuze endocarditis, Löffler endocarditis, hypereosinofiel syndroom, parasitaire infectie en overgevoeligheidsreacties op recente medicatie. Hoewel er geen bewijs van schimmel werd gevonden in gekwalificeerde sputummonsters, werden sulperazon en caspofungine empirisch geïnitieerd op basis van de CT-manifestatie en de geschiedenis van ongecontroleerde diabetes. Supportieve zorg werd ook geïnitieerd. Een multidisciplinaire discussie werd gehouden en er werd consensus bereikt over de urgentie van een hartoperatie, zowel om progressief hartfalen te verlichten als om een weefselmonster te verkrijgen voor diagnostische doeleinden. De patiënt onderging de operatie twee weken na opname. Verrassend genoeg bleek de hartmassa een endocardiaal hematoom te zijn, mogelijk als gevolg van mechanische perforatie van de achterwand van de linker ventrikel dicht bij de basis van de posterieure mitralisklep. De kleppen waren verder intact. Pathologisch onderzoek van het monster onthulde niet-specifieke ontsteking en alle pathogene onderzoeken bleken onopvallend te zijn. De chirurgische bevindingen sluiten vrijwel elke infectieuze of auto-immuun endocarditis uit, en er werd ook geen bewijs gevonden van eosinofiele infiltratie. Gezien de systemische betrokkenheid en de voedingsgewoonten die zijn familie vermeldde, begonnen we te denken aan een parasitaire infectie met systemische betrokkenheid. Een meer gedetailleerde geschiedenis bevestigde de consumptie van rauwe of halfrauwe zoetwatervis en garnalen, kikkers, kikkervisjes en slangenblaasjes bijna elke maand in de afgelopen jaren als gevolg van zijn veranderde mentale toestand. Verdere tests waren nodig. Meerdere ontlastingstalen werden gestuurd voor microscopisch onderzoek door middel van een directe fecale uitstrijk, en verschillende eieren werden geïdentificeerd. Eieren van Clonorchis sinensis werden voor het eerst geïdentificeerd (27-30 μm × 16-18 μm, Fig. d), met een telling van 3-5/laagvermogen (LP) veld. Clonorchiasis werd daarom bevestigd, wat gedeeltelijk het chronisch diarree en de uitzetting van intrahepatische galkanalen verklaarde. Deze leverbot veroorzaakt echter zelden dergelijke wijdverspreide orgaanschade. Een paar dagen later werd een ander type ei, kleiner dan dat van C. sinensis, geïdentificeerd, dat morfologisch het best overeenkwam met dat van heterophyid trematodes (23-26 μm × 13-15 μm, Fig. d). De eieren van Heterophyidae waren veel minder talrijk en er was 10-20 LP-veld nodig om er een te vinden. Bovendien werden er ook grote eieren waargenomen (100-110 μm × 60-70 μm), die overeenkwamen met die van de Echinostomatidae-familie. Ongeveer vijf Echinostomatidae-eieren konden per fecale uitstrijk worden geïdentificeerd. Verdere evaluaties omvatten een contrastversterkte MRI-scan met angiografie, die meerdere lange T2-densiteiten in het centrum van het ovale deel van de hersenen onthulde zonder duidelijke vasculaire betrokkenheid. Lumbaalpunctie werd uitgevoerd en vertoonde een matig verhoogde intracraniële druk van 210 mmH2O en een licht verhoogde eiwitspiegel in de cerebrospinale vloeistof. Een colonoscopie was blijkbaar normaal, maar later werd de aanwezigheid van C. sinensis-eieren op de ileocecale squash slides waargenomen. Specifieke PCR-bandpatronen van C. sinensis werden later waargenomen in de ileocecale weefsels en ontlasting, maar niet in het sputum of de hartweefsels. Heterophyid trematode DNA werd niet gedetecteerd in de verkregen monsters. De primers van PCR werden ontworpen volgens eerdere studies (Additieve bestand: Tabel S1). Toen de diagnose van drievoudige trematodoses werd vastgesteld, werd een behandeling met praziquantel gestart. Vanwege de uitgebreide betrokkenheid en de bezorgdheid over een overgevoeligheidsreactie werd een gereduceerde orale dosis van 25 mg/kg/d praziquantel gestart gedurende de eerste 10 dagen in combinatie met een lage dosis dexamethason. De patiënt tolereerde dit regime goed en ontving de volledige dosis van 75 mg/kg/d gedurende tien dagen per maand gedurende nog eens twee opeenvolgende maanden. Zijn diarree verdween geleidelijk met een gestage verbetering van de voedingsstatus en de hartfunctie. Voortdurende controle van zijn ontlastingstalen liet geen verdere trematode-eieren zien sinds de tweede maand van de behandeling. Opvolgende CT-scans lieten remissie van pulmonaire en leverlaesies zien, terwijl een versterkte MRI de absorptie van eerdere abnormale signalen in het centrum van het ovaal liet zien.