Een 66-jarige gepensioneerde man (Han Chinees) werd op 21 april 2020 verwezen naar de endocrinologie-eenheid van het Eerste Geaffilieerde Ziekenhuis van het Baotou Medisch College, de Universiteit van Wetenschap en Technologie van Binnen-Mongolië, vanwege slechte plasmaglucosecontrole en ernstig pijnlijke onderste ledematen. Hij meldde slaperigheid, vermoeidheid, zwelling van het gezicht en af en toe convulsies van de onderste ledematen gedurende de afgelopen 2 maanden. Hij klaagde over pijn, roodheid en zwelling in de onderste ledematen gedurende 3 dagen en geleidelijk verslechterende symptomen, die zijn dagelijkse activiteiten en slaapkwaliteit ernstig beïnvloedden. De patiënt had een geschiedenis van diabetes type 2 gedurende 22 jaar. Vanwege het slechte effect van metformine, had hij de afgelopen 5 jaar 44 U/dag gemengde recombinant humane insuline (30/70) geïnjecteerd. Zijn nuchtere bloedglucosefluctueerde rond 9,0 mmol/L. De patiënt meldde geen geschiedenis van trauma, overmatige lichaamsbeweging, koorts, alcohol drinken en medicatie (andere dan insuline) in de afgelopen 6 maanden. De patiënt meldde geen familiegenetische geschiedenis. Lichamelijk onderzoek bij opname toonde stabiele vitale functies, met een hartslag van 72 bpm en bloeddruk van 130/70 mmHg, maar een droge en bleke huid en trage spraak. Het hele lichaam was opgezwollen, vooral de onderste ledematen, en de voorste scheenbeen van beide benen was rood en opgezwollen. Lokale huidspanning was hoog en tederheid was duidelijk. De bloedonderzoeken onthulden serum creatine kinase (CK) van 9774 U/L (referentie: 50-310 U/L), CK isoenzyme (CK-MB) van 115.2 U/L (referentie: 0-24 U/L), myoglobine (Mb) van > 3811 μg/L (referentie: 0-70 μg/L), albumine (Alb) van 48.8 g/L (referentie: 40-55 g/L), alanine aminotransferase (ALT) van 46 U/L (referentie: 9-50 U/L), aspartaat aminotransferase (AST) van 139 U/L (referentie: 15-40 U/L), lactate dehydrogenase (LDH) van 579 U/L (referentie: 120-250 U/L), en α-hydroxybutyrate dehydrogenase (HBDH) van 419 U/L (referentie:72-182 U/L), wat op Hashimoto’s thyroiditis wees. De bloedglucose was 13.7 mmol/L (referentie: 3.9-7.7 mmol/L), HbA1c was 10.6% (referentie: 3.9-6.2%), hemoglobine was 159 g/L (referentie: 130-175 g/L), het aantal witte bloedcellen was 11.98 × 109/L (referentie: 3.5-9.5 × 109/L), en het aantal bloedplaatjes was binnen de normale grenzen (125-350 × 109/L). Vrij triiodothyronine (FT3) was 0.06 pg/ml (referentie: 2.3-4.2 pmol/L), vrij thyroxine (FT4) was 2.78 pmol/L (referentie: 7.5-17.4 pmol/L), en TSH was 145.6 mIU/L (referentie: 0.35-5.5 mIU/L). Daaropvolgende tests wezen op Hashimoto’s thyroiditis, met verhoogde thyroïd peroxidase antilichamen van 661.8 IU/ml (referentie: 0-34 IU/ml) en positieve antithyroglobuline antilichamen van 366.20 KIU/L (referentie:0-115 KIU/L). Bloedelektrolyten, nierfunctie, coagulatiefunctie, natriuretisch peptide van de hersenen, thoraxröntgen en abdominale echografie waren normaal. Er waren geen erythrocyten op microscopisch onderzoek, hoewel zijn urine bloederig was. Echografie van beide onderste ledematen wees op ongelijke verdikking van de slagaders en media van de onderste ledematen met plaques en geen abnormaliteiten in de aders van beide onderste ledematen. Zwelling van de onderste ledematen veroorzaakt door vasculaire occlusie en trombose werd uitgesloten. Er was geen ST-T segment verandering op het ECG. Onmiddellijk werden RM, vochtvervanging, handhaving van de water- en elektrolytbalans, diurese, alkalisch urine, penicilline, insuline, vervanging van schildklierhormoon en loxoprofen voor pijnverlichting gegeven. De zwelling van de onderste extremiteit bleef toenemen, met hoge spanning en dunne huid. Op 22 april verschenen blaren van spanning op de rechter enkel en de spierenzymen namen geleidelijk toe, de urine was donkerbruin, de urineproductie was 3500 ml/dag. Op 23 april was creatinine niet verhoogd [116 μmol/L (referentie: 57-111)], maar CK steeg tot 48.118 U/L (referentie: 50-310 U/L). Mb was > 3811 μg/L, ALT was 196 U/L, AST was 1027 U/L, LDH was 1422 U/L en HBDH was 798 U/L. Een orthopedist werd geraadpleegd en stelde een OCS van de onderste extremiteit voor. Chirurgie was niet mogelijk vanwege het hoge risico op open decompressie en complicaties zoals slecht helende incisies door slechte bloedglucosewaarden en hypothyreoïdie. Op de avond van 23 april werd hemofiltratie gestart. De pijn en roodheid in de onderste ledematen namen geleidelijk af en de niveaus van CK, CK-MB, Mb, ALT, AST, LDH en HBDH namen geleidelijk af. CK daalde tot 8301 U/L (referentie: 50-310 U/L) en Mb tot 1183 μg/L op 28 april. Alb en hemoglobine in het bloed namen geleidelijk af en APTT en PT werden verlengd. Op 29 april waren er grote ecchymoses op de rechter taille en rechter dij en was de voorste tibiale zwelling van de twee onderste benen opnieuw verergerd. Echografie toonde intermusculair hematoom van beide onderste benen en subcutaan hematoom van de rechter dij. De voeten hingen naar beneden en konden niet opgetrokken worden. De verergering van de ziekte werd beschouwd als gerelateerd aan abnormale bloedstolling veroorzaakt door RM. Gezien de necrose van het zachte weefsel van de voorste tibia werd ceftriaxone (2 g/qd) gegeven van 29 april tot 7 mei. Op 30 april steeg het CK-gehalte opnieuw tot 14.292 U/L. Bloedfiltratie, vochtvervanging, geleidelijke verhoging van de dosis schildklierhormoon (75 μg/d) en insuline (insulinebomtherapie, basale dosis 30 U, hoge dosis 10 U voor de maaltijd), infusie van albumine (20 g/dag, voortgezet gedurende 1 week), en andere behandelingen (glutathione 1.8 g/dag en esomeprazole 40 mg/12 h) werden voortgezet. De toestand van de patiënt stabiliseerde zich geleidelijk. Op 6 mei werd de hemofiltratie gestopt vanwege de verbetering van de roodheid en zwelling van de onderste ledematen, en het APTT was normaal. Aangezien de CK- (4650 U/L) en Mb- (232.0 μg/L) niveaus nog steeds hoger waren dan het normale bereik, werd de behandeling voortgezet. Daarna waren de onderste ledematen licht rood maar zonder pijn en zwelling. Spierenzymen bleven afnemen, met CK van 4650 U/L tot 1547 U/L en Mb tot normaal. FT3/FT4 steeg geleidelijk. De bloedglucose in nuchter toestand schommelde rond 7.0 mmol/L, en de bloedglucose na de maaltijd schommelde rond 10.0 mmol/L. De voetdrop herstelde zich niet (Fig. De patiënt werd op 19 mei ontslagen. De onderste ledematen waren licht rood maar zonder pijn en ongemakken. CK was 1547 U/L en Mb was normaal. CK werd elke 10 dagen en FT3/FT4 elke maand daarna gecontroleerd. Rehabilitatie werd aanbevolen. Op 30 mei was de patiënt in staat om te staan, maar het lopen was licht onstabiel. CK was 818 U/L en Mb was normaal. Op 12 juli waren de voeten van de patiënt nog steeds hangend; er was geen roodheid of zwelling in de onderste ledematen en af en toe zwelling van de enkels. De niveaus van TSH, FT3, FT4 en CK waren normaal. De patiënt ondergaat rehabilitatie. Het behandelingsproces van de patiënt is getoond in Fig.. De veranderingen in gerelateerde laboratoriumindicatoren zijn getoond in Supplementary Tables,, en.