En 55 år gammel mann, en sosial drikker og en teknisk offiser av yrke ble tatt inn på Teaching Hospital, Peradeniya (THP) i den sentrale provinsen Sri Lanka med en historie med hodepine, gradvis endring i bevissthetsnivå (LOC) og atferdsendringer som varte i 3 uker. Han var tilsynelatende frisk for 7 uker siden og opplevde hodepine, svimmelhet og oppkast klokka 2 om natten mens han gjorde nattskift på arbeidsplassen sin. Etter at pasienten hadde mistet bevisstheten og ble uresponsiv. Den følgende morgen, fant andre arbeidere som kom for morgenskift ham døsig og mindre responsiv og tok ham med til nærmeste sykehus etter 6 timer med innledende symptomer. Ved innleggelsen var hans Glasgow Coma Scale (GCS) 9/15 og det var ingen nevrologiske tegn. Han var hemodynamisk stabil og luftveisundersøkelsen var normal med normal pulsoksimeterfunn. Han fortsatte å ha oppkast og diaré over de neste 48 timene. Hans fullstendige blodtelling, erytrocyttsedimentasjon (ESR), C-reaktivt protein (CRP), lever- og nyreprofiler var normale. Han ble behandlet med 6 L oksygen via en ansiktsmaske og ble håndtert som matforgiftning. Han ble gradvis bedre og ble utskrevet fra sykehuset på den 4. dagen etter inntaket og han var helt normal ved utskrivning. Etter utskrivning var han asymptomatisk og gjorde sine daglige aktiviteter normalt. Etter 1 måneds episoder, utviklet han redusert selvomsorg, mangel på interesse for arbeid som han var interessert i før sykdommen. Han fant det vanskelig å jobbe som teknisk offiser på grunn av lav energi, sløvhet, dårlig konsentrasjon og redusert hukommelse. Han ble trukket tilbake til tider og var mindre kommunikativ. Han godkjente dårlig søvn og hadde et lavt humør. Hans tilstand ble forverret i løpet av de neste 2 ukene og utviklet episodisk upassende snakk, forvirring, generell stivhet i kroppen og urin- og tarm inkontinens. Han var ikke i stand til å identifisere familiemedlemmer og utviklet redusert bevissthetsnivå. Han ble tatt inn på THP 7 uker etter den første episoden. Ved inntak på THP var han hemodynamisk stabil med blodtrykk på 140/90. Ved nevrologisk undersøkelse var han døsig med GCS på 11/12 (E3, V3, M5). Pupillene var normale i størrelse og reagerte godt på lys, begge optiske fundi var normale, og alle kranienerver var normale. Han hadde generell stivhet med hyperrefleks og bilateral plantar respons. Han utviklet gradvis et maskeaktig ansikt, positivt glabella-tegn og primitive reflekser (griper-refleks). Mini-Mental State Examination (MMSE) kunne ikke tas på grunn av hans demensstatus. Hans fullstendige blodtelling, blodbillede, ESR, CRP, serum magnesium og kalsiumnivåer, lever- og nyreprofiler var normale (tabell). Han hadde normalt elektrokardiogram med normalt 2D ekkokardiogram og troponin I var negativ. Hans EEG viste markert generell bremsing av bakgrunnen med multifokale høyamplitude bølger og delta bølger som antydet alvorlig cerebral dysfunksjon uten epileptiske anfall. Ingen kontrast-datamaskin tomografi (CT) av hjernen viste fremtredende hvit substans med utslettet sulci med bevart grå-hvitt avgrensning og normalt ventrikulært system uten tegn på intracerebral blødning. Hans cerebrospinalvæske (CSF) rapport var normal og CSF var negativ for både bakterielle studier (lysmikroskopi undersøkelse og kultur) og virale studier (HSV/Enterovirus/Flavivirus). Hjerneskanningen viste diffus høy signalintensitet som involverte subkortikale hvite substanser, globus pallidus på FLAIR og T2W-bilder. Disse områdene viste betydelige signaler i DWI-bilder uten signifikante endringer på ADC-kartet. Det var ingen abnorm kontrastforbedring i de ovennevnte områdene. Resten av hjernehalvdelen, ventrikulærsystemet, hjernestammen og cerebellum var normal. Mens vi undersøkte denne pasienten (indeks tilfelle) ble vi klar over at en annen person (2. tilfelle), som gjorde en nattduty med vår pasient og sov i samme rom, også ble tatt inn på samme lokale sykehus med den første episoden. Han (2. tilfelle) hadde også opplevd oppkast, diaré, svimmelhet og usikker gang, men ingen endring i sensorium. Ved inntak på lokalt sykehus ble hans (2. tilfelle) usikre gang forbedret, og han hadde oppkast og noen flere episoder med diaré. Han var helt normal dagen etter og ble utskrevet fra sykehuset med en diagnose av matforgiftning. Siden den gang har han vært asymptomatisk. Videre undersøkelser avdekket en annen hendelse som skjedde på samme sted etter 2 uker fra den første hendelsen da 8 arbeidere som kom fra hovedkontoret (Colombo) sov i samme rom og alle ble syke etter å ha vært der i omtrent 3 timer. De vanligste symptomene var hodepine og svimmelhet som ble opplevd av alle 8 arbeiderne. Seks av dem hadde ujevn gang og fire av dem falt på bakken da de forsøkte å gå. Fem av dem opplevde sløvhet og kvalme og to hadde oppkast. Tre pasienter opplevde tap av bevissthet og varigheten av tap av bevissthet (LOC) var mindre enn 5 minutter hos to av dem og rundt 20 minutter for den andre. Selv om det var umulig å huske den tilhørende anfall av andre, hadde en urin- og fekal inkontinens på tidspunktet for LOC. Tre personer hadde diaré og to opplevde en brennende følelse i halsen. Alle ble tatt ut og to ble helt normale innen 30 minutter. To ble normale innen 2 timer. To pasienter av tre som utviklet LOC ble asymptomatiske etter 12 timer og de ble behandlet med oksygen i ansiktsmaske og annen støttende pleie på samme lokale sykehus. Alle symptomene unntatt hodepine opplevd av personen som hadde LOC på omtrent 20 minutter ble bedre etter 24 timer og hodepinen hans varte i 3 dager. Den gjenværende pasienten hadde hodepine i 3 dager selv om hans opprinnelige symptomer var milde. Alle ble utskrevet fra det lokale sykehuset samme kveld. Etter denne hendelsen ble arbeidsplassen undersøkt av myndighetene og ble funnet å ha en nylig installert bensinbasert generator i første etasje av den to-etasjes bygningen der alle ofrene (pasientene) sov. Det ble funnet at den feilfungerende generatoren utsendte karbonmonoksid når den var på. I begge tilfeller hadde det vært en strømbrudd som krevde at strøm ble generert av denne generatoren. Deretter sporet vi alle utsatte ofre og undersøkte dem, inkludert personen som utviklet symptomer i den første hendelsen med vår pasient (indeks tilfelle), etter 8 uker med første eksponering. Alle var nevrologisk normale og alle hadde normal MR-hjerneskanning. Avhengig av tilgjengelig historie, undersøkelse, epidemiologi av forekomsten og MR-hjernetilstanden ble diagnosen karbonmonoksid-induserte forsinkede nevropsykiatriske ettervirkninger laget. Støttende behandling ble tilbudt ham. Han ble startet på Sinemet (carbidopa levodopa) opptil maksimale doser uten klar terapeutisk nytte. Dexamethason ble også prøvd uten åpenbar effekt. Han ble gradvis forverret over de neste 2 ukene, viste atetotiske bevegelser av føttene og hendene og gikk til en rigid, akinetisk, stum tilstand. Han kunne ikke svare på noen stimulering og viste til og med en dekortikat-lignende holdning. Hans sykdom ble komplisert med aspirasjonspneumoni og han døde nesten 3 uker etter inntaket. Hans obduksjonsundersøkelse viste bevis på pneumoni hovedsakelig i høyre lunge og punktformede blødninger i den subkortikale hvite substansen i hjernen. Histologiske undersøkelser av alle organene var normale inkludert hjernen. Alle de andre som hadde en eksponeringshistorie ble fulgt opp i 1 år og de var helt asymptomatiske etter 1 år fra den første forekomsten.