En 71 år gammel kinesisk mann som tidligere var frisk, ble henvist til klinikken vår med en 3 måneders historie med episodisk hoste med produksjon av tykt gult sputum. Dette ble ledsaget av generell tretthet, subjektive feber, vekttap og nattesvette. Symptomene ble noe bedre med over-the-counter antipyretika og hostestillende midler. En måned før besøket la han merke til striper av lysrød hemoptysis, som fikk ham til å søke medisinsk hjelp. Kort tid etter at en første røntgenundersøkelse av brystet (CXR) viste et hulrom i venstre øvre lobe, et funn som senere ble bekreftet av en CT-skanning, ble han henvist til brystklinikken for videre evaluering. Pasienten ble født og vokste opp i Kina, hvor han hadde bodd og jobbet som veterinær mesteparten av livet før han flyttet til USA i 1981. Han hadde en negativ renset protein derivat ved ankomst til USA. Han hadde ingen tidligere medisinske problemer og tok ikke noen medisiner på tidspunktet for besøket. Han benektet noen historie med alkohol, tobakk eller rekreasjonsbruk av narkotika og hadde ingen kjennskap til syke kontakter. Ved fysisk undersøkelse virket han yngre enn sin angitte alder og var ikke i noen tilsynelatende nød. Hans undersøkelse var bare relevant for bronkiale pustelyde over den venstre øvre hemithorax. Hans CXR og CT-skanning viste en godt definert venstre øvre lobe kavitær lesjon med tilhørende kontralateral mediastinal lymfadenopati. På grunn av det mistenkelige utseendet til lesjonen ble en positronemisjonstomografi (PET) skanning bestilt sammen med indusert sputum for kulturer. Diagnostisk bronkoskopi eller perkutan nålbiopsi ble diskutert med pasienten og hans familie, men han ønsket ikke noen invasive tester. PET-skanningen viste økt metabolsk aktivitet i venstre øvre lobe lesjon samt i områder av lymfeknuter i det kontralaterale mediastinum; i tillegg viste et område i venstre lobe av skjoldbruskkjertelen også et sterkt signal som førte til henvisning til skjoldbruskkjertelklinikken. I løpet av denne tiden vokste den første sputumprøven en syrefast bacillus som også var tilstede i de to påfølgende prøvene. Mens den første mistanken var for Mycobacterium tuberculosis (TB) eller et ikke-tuberkuløst Mycobacterium, identifiserte biokjemiske studier bakterien som Tsukamurella pulmonis. Gitt at infeksjoner med denne organismen kan manifestere seg som hulromsbetennelse, og siden pasienten forble symptomatisk, bestemte vi oss for å starte ham på oral Rifabutin 300 mg daglig og oral Levofloxacin 500 mg daglig, et regime valgt basert på den antibiotiske følsomhetsprofilen (organismen var bare resistent mot sulfa og tetracyklin) og tilgjengelige kliniske studier hos immunosuppresserte pasienter []. Etter å ha startet behandlingen, merket han seg en betydelig klinisk forbedring, reduksjon i sputumvolum og oppløsning av hemoptysis. På anbefaling fra endokrinologen ble det utført en aspirasjonsbiopsi av skjoldbruskkjertelen, som avslørte papillær skjoldbruskkjertelkreft. På grunn av vår fortsatte bekymring angående lungelæsjonen og mangelen på radiografisk forbedring etter 6 ukers antibiotikabehandling ble pasienten igjen spurt og ble til slutt enig om å gjennomgå en perkutan CT-styrt biopsi av lesjonen i venstre øvre lobe. Dette avslørte adenokarsinom som var i samsvar med en primær lungekilde og tilhørende vevnekrose uten bevis på infeksjon. Mens vevskulturen vokste Tsukamurella, ble organismen ikke identifisert i vevsseksjoner eller i syrefaste flekker av vevsseksjoner der inflammatoriske endringer var fraværende. Selv om etterfølgende staging antydet at det var mulig å utføre kirurgisk reseksjon, valgte pasienten medisinsk behandling mens han fortsatte behandling for Tsukamurella-infeksjon i totalt 6 måneder. Ett år etter hans siste syklus med kjemoterapi, er pasienten fortsatt i remisjon og sputumprøver oppnådd hver 3. måned etter avslutning av antibiotikabehandling har ikke vist gjentakelse av Tsukamurella. Tsukamurella ble opprinnelig beskrevet som et menneskelig patogen i 1982 [], medlemmer av slekten Tsukamurella tilhører aerobiske aktinomyceter og er fylogenetisk beslektet med arter av slekten Rhodococus, Mycobacterium og Nocardia. Morfologisk er Tsukamurella en stavformet, Gram-positiv organisme som i de fleste tilfeller viser mild syrefast farging; mer sjelden kan den vise en mer betydelig syrefast farging som ligner på den som er sett med Mycobacterium-arter. I kultur krever vekst av Tsukamurella inkubasjon i 48 timer under aerobe forhold og temperaturer mellom 24 og 37 °C. Når de blir sådd i en Lowenstein-Jensen agar, viser Tsukamurella kolonier et grovt, kremaktig utseende og mikroskopisk har disse organismene en tendens til å bli arrangert enten i kjeder eller tette klynger. Presentasjonen av pulmonale infeksjoner med Tsukamurella har en slående likhet med det kliniske syndromet sett med mykobakterielle infeksjoner [,]. Klinisk kan pasienter klage på vedvarende feber, vekttap, anoreksi, produktiv hoste og hemoptysis. Radiografiske bevis på infiltrater i øvre lobe er ikke uvanlig, og i fravær av terapi kan disse utvikle seg til vevnekrose og kavitasjon. Immunosuppresserte pasienter kan i utgangspunktet presentere seg med kaviterende lesjoner, som antyder et mer akselerert forløp hos disse individene [,] Siden den opprinnelige beskrivelsen av Tsukamurella-infeksjon som oppstår i sammenheng med hulhjernebetennelse hos en pasient som ikke responderte på tradisjonell tuberkulosebehandling, har det vært beskrevet andre kliniske syndromer, inkludert sepsis [], kateterrelaterte infeksjoner [], konjunktivitt [] og infeksjoner relatert til en fremmed kropp [], blant andre. Sputumprøver kan vise tilstedeværelse av Gram-positive staver, men intensiteten av syrefast farging er variabel, noe som ofte fører til forvirring med mykobakterier eller Nocardia. For å lette identifiseringen av Tsukamurella kan flere mikrobiologiske tester utføres (tabell ) [,]. Betydningen av å gjøre en nøyaktig mikrobiologisk diagnose understrekes av det faktum at Tsukamurella er resistent mot mange av legemidlene som brukes i behandlingen av TB eller ikke-tuberkuløse mykobakterier, som streptomycin, sykloserin, rifampin, isoniazid, etambutol, p-aminosalicylsyre og kapreomycin blant andre [] Dermed kan en forsinkelse i diagnosen, eller utilstrekkelig behandling, fremme progresjon til hulhjernebetennelse og risikoen for livstruende komplikasjoner, som massiv hemoptysis og respirasjonskompromiss. Selv om vi ikke kunne observere den fysiske tilstedeværelse av organismen på vevbiopsien, vokste organismen fra vevkulturene, noe som antyder at fraværet av organismer kan ha vært på grunn av lav bakteriell belastning og/eller prøvetakingsfeil. Så langt forfatterne kjenner til, er dette den første rapporten om sameksistensen av primær lungadenokarsinom og Tsukamurella hos mennesker. Til tross for mangelen på rapporter om en slik forening, har flere etterforskere rapportert en lignende hendelse hos pasienter med tuberkulose. Gitt den begrensede kliniske erfaringen med Tsukamurella-infeksjoner, har behandlingsretningslinjene ikke vært godt etablert. Valget av antibiotika er vanskelig på grunn av at mange av antibiotikaene som brukes til å behandle tuberkulose eller ikke-tuberkuløse mykobakterier, er ineffektive for Tsukamurella. En felles tilnærming til behandling av hulroms pneumoni på grunn av Tsukamurella hos immunosuppresserte pasienter inkluderer bruk av Rifabutin og en fluorokinolon i 6 til 9 måneder, med oppfølging av sputumkulturer for å dokumentere bakteriell klaring []. Det kan være nyttig å utføre følsomhetsstudier in vitro, men det er ingen tolkende brytningspunkter for slekten Tsukamurella. Hvorvidt andre klasser av antibiotika kan være like effektive enten som enkeltterapi eller i kombinasjon, er uklart for tiden. Til tross for den begrensede bevisen til støtte for vår behandlingsstrategi, synes den å ha vært effektiv i å kontrollere pasientens infeksjon ettersom det ikke ble oppnådd bevis på tilbakevendende vekst etter at behandlingsperioden var over. Fremtidige studier bør imidlertid sikte på å etablere bedre retningslinjer for å hjelpe til med effektiv behandling av denne infeksjonen.