En 14 år gammel jente med en historie med idiopatisk skoliose ble operert for å korrigere skoliotisk deformitet med en spinal instrumentasjon og fusjon ved hjelp av et spinalimplantat som inneholdt titanlegering (T1-641-4VASTMF-130). Den postoperative perioden var generelt ukomplisert; unntatt en såråpning på den fjerde dagen etter operasjonen som ble reparert kirurgisk med debridering og umiddelbar hudlukking. Under de planlagte oppfølgingsbesøkene i måned 1 og 3 var pasientens kliniske og radiografiske bilde normalt. Det kirurgiske såret var fullstendig helbredt uten tegn på betennelse. Korreksjon av skoliotisk deformitet i både det fremre og det sagittale planet ble oppnådd og pasienten var fornøyd med det samlede resultatet. Fem måneder etter operasjonen søkte foreldrene om pediatrisk konsultasjon fordi deres barn utviklet makroskopisk hemuresis (blod i urinen) og diffust erytem. Pasienten var i god allmenntilstand. Laboratorietester ved innleggelsen viste at antall hvite blodceller var 9100/mL; granulocytter, 39%; monocytter, 6%; lymfocytter, 19%; og eosinofiler, 36%. Hematokriten var 35,5% og blodplatetallet var 185 × 103/mL. C-reaktivt protein (CRP) var 5,0 mg/dL (0,7 til 1,7 mg/dL). Erytrocyt-sedimentasjonsrate var 75 mm. Modest forhøyelser i transaminaser og bilirubin ble notert: totalt bilirubin var 1,4/dL, AST 59 og ALT 34. Nyrebiokjemi viste ingen abnormiteter: blod urea nitrogen var 11 mg/dL og kreatinin 0,8 mg/dL. Urinprøve var positiv for bilirubin, ketoner og protein. Urinsedimentet inneholdt 8 RBCs per høy-kraftfelt og 7 WBCs per høy-kraftfelt. Ingen cellulære avleiringer ble identifisert. Komplementnivåene var normale. Antinukleære antistoffer, reumatoid faktor, antistoffer mot cytoplasmatiske neutrofiler, antistoffer mot glomerulær basalmembran var normale. Hepatitt B overflateantigen, hepatitt C antistoffer og HIV antistoffer var negative. Differensialdiagnosen inkluderte sen periprotetisk infeksjon, lavvirulens viral eller bakteriell infeksjon som ikke var relatert til kirurgi, allergisk reaksjon på metallimplantater eller andre miljøfaktorer, og toksisitet. Hudlapptesting for metallhypersensitivitet var sterkt positiv for titan og nikkel, og støttet rollen til titanimplantatene i utviklingen av sekundær systemisk vaskulitt. Pasienten ble behandlet med kortikosteroider systematisk (hydrokortison 10 mg) i 6 måneder, som førte til fullstendig tilbakegang av erytem, hemoresi og proteinuri. Ortopedisk kirurgi ble konsultert for å vurdere fjerning av spinalimplantatene. Etter å ha vurdert risiko og fordeler ved prosedyren ble titanprotesen ikke fjernet, fordi spinalfusjonen var for tidlig og tidlig fjerning av instrumentering kunne uunngåelig føre til tap av reduksjon. Imidlertid ble det en måned etter kortikosteroidseksjonen utviklet en palpabel masse nær det kirurgiske såret og en liten huddehiscens av det kirurgiske arr. En ultralydundersøkelse av bløtvevet viste tilstedeværelse av en cystisk formasjon på 3 × 6 cm i muskellagene i thoraco-lumbarområdet og nær de spinalimplantatene. Det ble besluttet å fjerne kirurgisk dekontaminering, som avslørte tilstedeværelsen av pus med gram positiv farging. Det var en viss callusdannelse over de dekortikerte og podede bakre elementer samt de osteotomiserte fasettledd som ble funnet mykt når vi prøvde å fjerne kryssbindingene. Til tross for at det var en minimal "elastisk" bevegelse av ryggraden etter fjerning av metallarbeidet. Derfor ble en ett-trinns revisjon av den bakre spinalinstrumentering utført ettersom samling av pus var dyp og veldig nær spinalimplantatene. Selv om vi var forberedt på revisjon av instrumentasjonen med titan- og nikkelfrie implantater, gjorde tilstedeværelsen av pus i det kirurgiske området det tydelig at etiologien av vaskulitt var en sen infeksjon og ikke en metallallergi. Derfor fortsatte vi med en grundig kirurgisk dekontaminering og re-implantasjon av titan spinalimplantater som er forbundet med reduserte infeksjonsrater sammenlignet med rustfritt stål. Intraoperative prøvekulturer var positive for Staphylococcus aureus. Intravenøse antibiotika ble administrert i tre uker etterfulgt av en ny 3 ukers periode med oral administrasjon. Den postoperative rekonvalesensen var uten hendelser og pasienten hadde fullstendig lindring av symptomer. Den nevrologiske undersøkelsen var normal ved det 6-ukers postoperative besøket og røntgenbildene i bakre-foran og siderettede visninger viste ingen tap av den første reduksjonen eller løsne av implantatet. 24 timer etter den postoperative revisjonen er pasienten nå fri for symptomer uten noen tegn på gjentakelse av enten allergi eller infeksjon. Det er ikke behov for smertestillende medisin og pasienten er tilbake til sine daglige aktiviteter uten restriksjoner.