Un paziente di 78 anni, affetto da carcinoma prostatico metastatico resistente alla castrazione (progressione della malattia nonostante la terapia di deplezione androgenica [], chiamata anche CRPC) ha descritto un dolore dentale nevralgico, altamente debilitante e persistente, nella regione mandibolare posteriore sinistra. La storia oncologica del paziente era insolita: una figlia, due fratelli e due sorelle sono morti per vari tipi di cancro. Il paziente fumava e consumava alcol. La chemioterapia indicata per il carcinoma prostatico era stata ritardata a causa del sospetto di infezione odontogena e il paziente è stato indirizzato dal suo dentista. Dopo diverse terapie antibiotiche senza successo, il dente #37 è stato infine rimosso giustificava una biopsia incisionale alveolare. Si sospettava una metastasi CRPC. L'istopatologia rivelava un carcinoma a cellule squamose (SCC), classificato cT4aN0M0, che aveva invaso in larga misura il corpo mandibolare sinistro secondo la valutazione delle immagini. Si è proceduto ad un'emimandibulectomia e ad una dissezione cervicale per rimuovere il cancro e alleviare il dolore del paziente. Solo un nodo cervicale era infiltrato. La lesione è stata infine classificata pT4N2M0. Il paziente ha rifiutato la radioterapia. Data una recidiva nodale del SCC nella regione cervicale, la chemioterapia con Paclitaxel-Carboplatin-Cetuximab in associazione ad una terapia ormonale di seconda generazione per il cancro alla prostata ha aiutato a controllare le due malattie cancerose per circa un anno. Il paziente è morto prima della ricostruzione. Tutti gli elementi radiologici, anatomici e clinici hanno concluso in modo retrospettivo ad un carcinoma intraosseo cuniculatum (CC) []. Le radiografie effettuate durante il follow-up dentale non hanno permesso di sospettare in precedenza un'invasione ossea del CC.