La paziente era una donna giapponese di 73 anni che soffriva di perdita della vista e aveva una storia di miodesopsie nell'occhio destro dal maggio 2012. L'occhio destro aveva una nebulosità vitreale e focolai bianchi retinici nel fondo oculare periferico, le cui cause non erano chiare in un esame dettagliato. Per ulteriori esami e trattamenti, è stata indirizzata al Jikei University Hospital e visitata nel giugno 2012. Era immunocompetente e non aveva malattie sistemiche di base. Alla presentazione, la migliore acuità visiva corretta (BCVA) era di 0,02 OD e 1,2 OS. Non vi era alcun difetto pupillare afferente relativo. Il paziente non aveva cellule nella camera anteriore e cellule vitreali diffuse con traccia di foschia nell'occhio destro. L'esame del fondo oculare dell'occhio destro mostrava una lesione submaculare gialla alla fovea, oltre a foschia vitreale e focolai retinici sparsi nella regione periferica. L'occhio sinistro appariva normale. La tomografia a coerenza ottica a dominio spettrale (SD-OCT) rivelava detriti subretinali iperriflettenti che assomigliavano a depositi vitellini al di sopra della banda dell'epitelio pigmentato retinico (RPE). L'angiografia a fluorescenza (FA) mostrava molteplici lesioni iperfluorescenti di varie dimensioni nella regione periferica. I risultati dei test sierologici, compresi quelli per gli anticorpi antitossoplasma IgG e IgM, l'enzima di conversione dell'angiotensina e gli anticorpi virali come il virus dell'herpes simplex, il virus della varicella zoster e il citomegalovirus, erano entro i limiti normali. La radiografia del torace e la risonanza magnetica non presentavano anomalie. L'opacità vitreale è peggiorata lentamente nell'arco di pochi mesi. È stata eseguita una vitrectomia pars plana 25 gauge per migliorare la visualizzazione delle lesioni retiniche e per l'esame dei microrganismi causali o delle PIOL. La citologia vitreale era di classe III e l'analisi delle citochine del fluido vitreale ha rivelato un aumento di IL-10 e un rapporto IL-10/IL-6 >1, suggerendo la presenza di PIOL. Tre mesi dopo, sono comparsi nuovi infiltrati sub-RPE giallo-bianco multipli nella periferia del fondo. In quel momento, la SD-OCT mostrava ancora un materiale iperriflettente al di sopra della banda RPE. L'analisi della PCR del fluido della camera anteriore ha rivelato una riorganizzazione del gene IgH, consentendo una diagnosi definitiva di PIOL. Dopo pochi mesi, la SD-OCT ha rivelato bande e noduli iperriflettenti al di sopra della banda RPE con regressione dei detriti vitellini. Infine, il paziente ha deciso di sottoporsi a un trattamento con iniezioni intravitreali di metotrexato (400 μg/100 ml settimanali per 6 settimane). Il paziente è sopravvissuto con un follow-up totale di 31 mesi, senza coinvolgimento del sistema nervoso centrale. L'occhio destro è rimasto libero da recidive 24 mesi dopo le 20 iniezioni intravitreali di metotrexato. La BCVA è migliorata a 0,4 nell'occhio destro.