A 54 anni, una donna è stata trovata con masse tumorali pancreatiche ed epatiche durante un controllo di routine. L'ecografia addominale ha mostrato una massa ipoecogena chiaramente delineata (2,4 cm × 2,0 cm) nel segmento IVa del lobo epatico sinistro, vicino al diaframma e alla vena epatica sinistra. È stata osservata anche una massa pancreatica (4,6 × 2,2 cm) situata sul dorso del corpo pancreatico, di fronte alla vena splenica. L'ecografia di contrasto epatica ha mostrato un significativo aumento delle dimensioni della massa nel lobo epatico sinistro durante la fase arteriosa. L'ecografia addominale ha mostrato una massa eterogenea a bassa densità con un rigonfiamento mal definito nel pancreas (file supplementare: figura S1C-F). A causa della difficoltà di eseguire la biopsia, è stato effettuato un intervento chirurgico a cielo aperto. L'esame macroscopico intraoperativo includeva una massa pancreatica grigia e dura nel segmento medio del pancreas e una massa nel lobo epatico sinistro. L'aspirato con ago sottile ha mostrato cellule atipiche. La diagnosi di cancro al pancreas non poteva essere esclusa. È stata somministrata un'impianto di ioni radioattivi 125I per la massa tumorale pancreatica e una terapia di coagulazione a microonde per le lesioni epatiche. L'esame istopatologico delle biopsie pancreatiche e del fegato ha dimostrato cellule fusiformi con mitosi nucleari (1-2 per 50 × campo ad alta potenza). L'esame immunoistochimico ha mostrato una colorazione positiva per Vimentin (+), Discovered On Gastrointestinal tumor (DOG)-1(+), Cluster of Differentiation (CD) 117 (+), 60% Ki67 (+) e colorazione negativa per S-100 (-), CD34 (-), Cytokeratin (-), Smooth Muscle Actin (SMA) (-), Desmin (-) e EMA (-). È stata fatta una diagnosi di tumore stromale pancreatico avanzato con metastasi epatiche. Il paziente si è ripreso bene dopo l'intervento. Sono stati prescritti imatinib mesilato orale (300 mg una volta al giorno) e iniezione sottocutanea di thymosin (1,6 mg due volte a settimana per 4 settimane). I successivi esami di CT e ultrasuoni a 6 e 10 mesi non hanno mostrato segni di crescita del tumore nel pancreas e nel fegato (File aggiuntivo: Figura S2A-D). La ripetizione della CT al follow-up di 13 mesi ha rivelato molteplici masse nodulari epatiche nel segmento IVa, nel segmento V e al confine tra i segmenti V e VI (dimensioni 0,3-0,5 cm) e nel peritoneo destro (File aggiuntivo: Figura S2E-F). Una seconda operazione è stata eseguita per rimuovere la massa peritoneale e ottenere una biopsia del fegato. Durante l'operazione, è stata ri-somministrata la terapia di coagulazione a microonde per le lesioni del fegato. Lo studio immunoistochimico del campione di biopsia del fegato e del campione peritoneale resecato ha mostrato una colorazione positiva per DOG-1 (debole +), Actin (+), SMA (+), Caldesmon (+), Ki67 (30% +) e una colorazione negativa per CD117 (-), Desmin (-), CD34 (-) e S-100 (-). L'esame istopatologico ha mostrato cellule fusiformi con mitosi nucleari (14-20 per 10 campi ad alta potenza). Sono state osservate anche cellule fusiformi maligne con mitosi nucleari (2-5 per 10 campi ad alta potenza) nel campione di biopsia del fegato. I geni c-KIT e del recettore del fattore di crescita derivato dalle piastrine a sono stati sequenziati. Sono state rilevate varianti wild-type negli esoni 9, 11, 13 e 17 del gene c-KIT e negli esoni 12 e 18 del gene del recettore del fattore di crescita derivato dalle piastrine a. Alla donna è stato infine diagnosticato un caso di leiomiosarcoma pancreatico primario, che si è trasformato in un tumore stromale pancreatico, con metastasi epatiche e peritoneali. Il leiomioma e il suo sottotipo, il leiomioma pancreatico primario, sono stati segnalati raramente. L'incidenza mondiale stimata di PLMS è di 1-2/100.000 abitanti []. Baylor et al. hanno riscontrato solo cinque casi di leiomioma pancreatico primario in uno studio su 5057 pazienti affetti da cancro al pancreas [] Nel 1951, Ross et al. hanno riscontrato il primo caso di leiomioma pancreatico primario [ []; da allora, sono stati registrati solo 71 casi di questo tipo [ []; il tumore stromale gastrointestinale deriva principalmente dalle cellule di Cajal o dalle loro cellule precursori [, []; le proprietà istologiche e immunogene dei tumori stromali extra-gastrointestinali sono simili a quelle del tumore stromale gastrointestinale, ma il primo deriva dai tessuti molli addominali o retroperitoneali [ []; per quanto ne sappiamo, questo è il primo caso di tumore stromale extra-gastrointestinale che è progredito fino a diventare un leiomioma pancreatico primario. Le manifestazioni cliniche sono non specifiche []. Il nostro paziente era asintomatico prima della diagnosi. L'esame radiologico per il leiomiosarcoma pancreatico primario ha una bassa specificità [] L'endoscopia con ultrasuoni guidata da biopsia facilita la diagnosi preoperatoria; tuttavia, potrebbe essere necessario ripetere il campionamento [, ]. L'esame istologico e immunoistochimico è il gold standard per la diagnosi. In uno studio di 12 pazienti con leiomiosarcoma pancreatico primario, la presenza di più di 10/50 figure mitotiche nucleari per campo ad alta potenza è stata associata a una scarsa sopravvivenza [] Xu et al. hanno riferito un tasso di sopravvivenza medio di 48 mesi; i tassi di sopravvivenza a 1, 3, 5 e 10 anni sono stati rispettivamente del 66,6, 51,2, 43,9 e 29,3% [] Non-chirurgia radicale e infiltrazione di organi e vasi circostanti sono stati associati in modo indipendente a una scarsa prognosi. Un altro studio ha dimostrato la presenza di cellule lisce a forma di fuso nel leiomiosarcoma pancreatico primario, e i marcatori IHC SMA (+), MSA (+), Desmin (+), CD117 (-), HMB45 (-), DOG-1 (-), CD34 (-) [], mentre i tumori stromali gastrointestinali sono stati caratterizzati da CD117 (+), CD34 (+), DOG-1 (+), SMA (-), Desmin (-), S-100 (-) []. Una colorazione positiva per CD117 può aiutare a distinguere tra tumori stromali extra-gastrointestinali primari e leiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiomiom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