Un uomo di 42 anni si è presentato al pronto soccorso con diarrea intermittente da oltre quattro mesi e edema progressivo degli arti inferiori da tre mesi. Aveva 5-6 evacuazioni al giorno, senza febbre o evidente disagio addominale. Un mese dopo è stato notato un edema pitting progressivo delle gambe bilaterali, accompagnato da un declino della tolleranza all'esercizio fisico. Il paziente ha perso circa 15 kg in questo periodo di tempo. Una serie di esami ecocardiografici aveva rivelato una massa crescente nella sua atrio sinistro di origine incerta, che è cresciuta da 25 × 22 a 60 × 54 mm in tre mesi. La sua storia medica precedente era notevole per il diabete mellito di tipo 2 scarsamente controllato, complicato da nefropatia diabetica, retinopatia e neuropatia periferica. Aveva anche una storia di cinque anni di disturbo depressivo maggiore senza trattamento regolare. Viveva con sua madre e sua sorella nella città di Qingdao, nella provincia di Shandong, e negò qualsiasi storia recente di viaggi. La sorella del paziente riferì che aveva consumato in modo intermittente pesce di fiume crudo per ben sei-sette anni prima dell'inizio di questo episodio. A causa dello stato mentale del paziente, la sua storia medica è stata ottenuta e confermata anche dalla madre e dalla sorella che vivevano con lui. All'ammissione, il paziente appariva emaciato e anemico. Era afebrile, la sua pressione sanguigna era di 93/67 mmHg e la frequenza cardiaca di 102 bpm. Era lunatico, disorientato e lievemente ipossiemico con una saturazione di ossigeno del 90% a pressione atmosferica. All'apice si sentiva un rumore di tipo diastolico di grado II. L'esame dei suoi polmoni e dell'addome non evidenziava nulla di particolare. Si riscontrava una ridotta miodinamia degli arti bilaterali, più significativa sul lato sinistro, con un segno di Babinski sinistro positivo. La valutazione iniziale in laboratorio rivelò eosinofilia periferica (eosinofili 6.64 × 109/L) e anemia (emoglobina 85 g/L). Il livello di gamma-glutamil transpeptidasi era elevato a 1093 U/L, e la fosfatasi alcalina era 666 U/L, senza apparente iperbilirubinemia (Tabella). Una serie di elettrocardiogrammi mostrò una fibrillazione atriale parossistica. Fu immediatamente organizzato un ecocardiogramma da letto, e fu identificata una lesione occupante spazio di 60 × 54 mm nell'atrio sinistro con un leggero versamento pericardico. La frazione di eiezione ventricolare sinistra (LVEF) era moderatamente ridotta al livello del 55%. La TAC iniziale del torace mostrò infiltrazioni polmonari bilaterali sparse ed un versamento pleurico, con una cavità nel lobo superiore destro. La TAC addominale mostrò una dilatazione intraepatica del dotto biliare senza alcuna ostruzione evidente. Fu anche preformato un esame TAC della testa a causa di episodi ricorrenti di convulsioni durante il ricovero, e mostrò lesioni a bassa densità nella corona radiata bilaterale. La diagnosi differenziale iniziale comprendeva endocardite infettiva, endocardite di Löffler, sindrome ipereosinofila, infezione parassitaria e reazioni ipersensibili a farmaci recenti. Sebbene non fosse stata identificata alcuna evidenza di fungo da campioni di espettorato qualificati, sulperazone e caspofungina sono stati iniziati empiricamente sulla base della manifestazione CT e della storia di diabete incontrollato. È stata anche iniziata una terapia di supporto. Si è svolta una discussione multidisciplinare e si è raggiunto un consenso riguardo all'urgenza di un intervento chirurgico cardiaco, sia per alleviare l'insufficienza cardiaca progressiva sia per ottenere un campione di tessuto a fini diagnostici. Il paziente è stato sottoposto all'intervento due settimane dopo il ricovero. Sorprendentemente, la massa cardiaca si è rivelata essere un ematoma endocardico, probabilmente dovuto a perforazione meccanica della parete posteriore del ventricolo sinistro vicino alla base della valvola mitrale posteriore. Le valvole erano altrimenti intatte. La revisione patologica del campione ha rivelato un'infiammazione non specifica e tutti gli esami patogeni sono risultati essere privi di rilievo. I risultati dell'esame chirurgico escludevano quasi del tutto l'endocardite di origine infettiva o autoimmune, e non rivelavano alcuna evidenza di infiltrazione eosinofila. Considerato il coinvolgimento sistemico e le abitudini alimentari menzionate dalla sua famiglia, abbiamo iniziato a considerare la possibilità di un'infezione parassitaria con coinvolgimento sistemico. Una storia più dettagliata confermava il consumo di pesce d'acqua dolce e di gamberetti crudi o semicotti, di rane, di girini e di vesciche di serpente quasi ogni mese negli ultimi anni, a seguito del suo alterato stato mentale. Erano necessari ulteriori esami. Vennero inviati campioni di feci multipli per un esame microscopico mediante striscio fecale diretto, e vennero identificate varie uova. Le uova di Clonorchis sinensis erano di dimensioni 27-30 μm × 16-18 μm, con un conteggio di 3-5/campo a bassa potenza (LP). La clonorchiasi fu quindi confermata, il che spiegava parzialmente la diarrea cronica e la dilatazione dei dotti biliari intraepatici del paziente. Tuttavia, questo verme epatico raramente causa un danno d'organo così esteso. Pochi giorni dopo, venne identificato un altro tipo di uova più piccole di quelle di C. sinensis, che erano morfologicamente più coerenti con quelle dei vermi eterofidi (misurano 23-26 μm × 13-15 μm, Fig. d). Le uova di eterofidi erano molto meno numerose, e per trovarne una erano necessari 10-20 campi a bassa potenza (LP). Inoltre, vennero osservati anche numerosi uova di grandi dimensioni (misurano 100-110 μm × 60-70 μm), coerenti con quelle della famiglia Echinostomatidae. Circa cinque uova di Echinostomatidae potevano essere identificate per striscio fecale. Ulteriori valutazioni includevano un test di imaging a risonanza magnetica cerebrale con angiografia, che rivelava molteplici densità lunghe T2 nel centro semiovale senza coinvolgimento vascolare evidente. Venne eseguita una puntura lombare e mostrò una pressione intracranica moderatamente elevata a 210 mmH2O e un livello di proteine leggermente elevato nel liquido cerebrospinale. Una colonscopia appariva normale, ma in seguito si osservò la deposizione di uova di C. sinensis su lastre di squash ileocecale. La PCR specifica di C. sinensis era poi stata osservata in campioni di tessuti ileocecali e feci, ma non nello sputo o nel tessuto cardiaco. Non è stato rilevato DNA di vermi eterofidi da alcun campione ottenuto. I primer della PCR erano stati progettati in base a studi precedenti (File aggiuntivo: Tabella S1). Una volta stabilita la diagnosi di tripla trematodiasi, è stato iniziato un trattamento con praziquantel. A causa del coinvolgimento completo e della preoccupazione per la reazione di ipersensibilità, è stata iniziata una dose orale ridotta di praziquantel a 25 mg/kg/d per i primi 10 giorni, in combinazione con una bassa dose di desametasone. Il paziente ha tollerato bene questo regime e ha ricevuto la dose completa di 75 mg/kg/d per dieci giorni al mese per altri due mesi consecutivi. La sua diarrea si è gradualmente risolta con un costante miglioramento dello stato nutrizionale e della funzione cardiaca. La sorveglianza continua dei suoi campioni di feci non ha rivelato ulteriori uova di trematodi dal secondo mese di trattamento. Le scansioni TC di follow-up hanno mostrato la remissione delle lesioni polmonari e epatiche, mentre la risonanza magnetica avanzata ha mostrato l'assorbimento dei precedenti segnali anomali nel centrum semiovale.