Un uomo di 38 anni è stato ricoverato nel nostro ospedale a causa di una panuveite ricorrente in entrambi gli occhi. Si sono osservate complicazioni sistemiche come ulcere orali, follicolite e ulcere genitali. Era stato trattato con corticosteroidi topici e sistemici, se necessario, per 5 anni prima della presentazione. All'esame oftalmico, la migliore acuità visiva correttiva (BCVA) era di 20/60 nel diritto e di 20/200 nell'occhio sinistro, e le pressioni intraoculari erano di 12 e 11 mmHg, rispettivamente. Si è osservata un'infiltrazione cellulare moderata nella camera anteriore (+2 cellule), e vitrite diffusa (+1-2 cellule) in entrambi gli occhi, ma non sono state rilevate lesioni retiniche definite. Tuttavia, l'angiografia a fluorescenza (FA) ha mostrato una grave fuoriuscita di colorante da ampi vasi retinici nella papilla ottica, nella macula e nella retina periferica in entrambi gli occhi. La tomografia a coerenza ottica a dominio spettrale (SD-OCT) ha rivelato cisti retiniche e rottura di ELM, EZ e CIZ nella regione maculare di entrambi gli occhi. La BD è stata diagnosticata sulla base delle caratteristiche oculari e delle lesioni sistemiche. Poiché l'acuità visiva in entrambi gli occhi era stata compromessa da una persistente infiammazione oculare nonostante il trattamento con corticosteroidi, è stata iniziata la terapia con infliximab. Dopo 3 mesi di terapia con infliximab, sebbene fosse stata recuperata l'escavazione foveale con scomparsa dell'edema maculare in entrambi gli occhi, gli strati retinici esterni non sono migliorati e la BCVA è rimasta invariata. Tuttavia, dopo 12 mesi di terapia con infliximab, ELM ed EZ sono stati ben definiti in entrambi gli occhi e la BCVA è migliorata a 20/40 nell'occhio destro e a 20/30 nell'occhio sinistro. Infine, la CIZ è diventata distinguibile dopo 24 mesi di terapia con infliximab, e la BCVA in entrambi gli occhi è stata di 20/25. La vasculite indicata da fuoriuscita di colorante sulla FA è rimasta solo nella retina periferica, e l'attacco infiammatorio oculare non si è ripresentato in entrambi gli occhi dopo l'inizio della terapia con infliximab.