Un uomo di 69 anni è stato ricoverato nel nostro ospedale con lamentele di perdita della vista centrale e metamorfopsia nell'occhio sinistro per tre settimane. Diversi anni prima, il paziente si era sottoposto a vitrectomia e ricostruzione della lente nell'occhio destro per distacco della retina. La valutazione al momento del ricovero nel nostro reparto ha rivelato una acuità visiva migliorata di 1.0, con una rifrazione di -1.0 diottrie sferiche con -1.0 diottrie cilindriche a 90° nell'occhio destro (OD) e 0.2 con una rifrazione di -2.5 diottrie cilindriche a 80° nell'occhio sinistro (OS). La lunghezza assiale era di 25.90 mm OD e 25.00 mm OS. La pressione intraoculare era di 18 mmHg OD e 20 mmHg OS. L'esame con lampada a fessura non ha rivelato anomalie, ad eccezione della presenza di una lente intraoculare nell'occhio destro e di una cataratta lieve nell'occhio sinistro. L'esame del fondo dilatato ha rivelato una retinoschisi maculare e un sospetto foro maculare con distacco vitreale posteriore nell'occhio sinistro. La testa del nervo ottico in entrambi gli occhi mostrava un assottigliamento moderato del bordo con un difetto dello strato delle fibre nervose al margine inferotemporale. Sono state osservate rotture retiniche con cicatrici corio-retiniche sul fondo periferico dell'occhio destro. La tomografia a coerenza ottica a dominio spettrale (SD-OCT) ha mostrato un foro maculare lamellare esterno con distacco retinico foveale. La retinoschisi è stata osservata nello strato plexiforme esterno intorno alla fovea e nello strato retinico interno tra il disco ottico e la fovea. L'esame della linea OCT tramite il disco ottico in entrambi gli occhi ha rivelato un profondo avvallamento del disco ottico e uno spostamento posteriore della sclera peripapillare rispetto all'epitelio pigmentario retinico. Sono state osservate le PICC all'interno della coroide peripapillare ispessita e una struttura a nido d'ape nella regione prelaminare dell'occhio sinistro. Alla valutazione iniziale, non sono state osservate fosse del disco ottico o comunicazione tra la cavità vitreale, la PICC e lo spazio intra-retinico in entrambi gli occhi. In base a queste osservazioni, si riteneva che la lesione maculare fosse dovuta a un'anomalia della testa del nervo ottico. Il nostro reparto raccomandò una vitrectomia pars plana con peeling della membrana limitante interna e tamponatura con gas di zolfo esafluoruro per trattare la patologia. Durante l'intervento, si osservò un distacco posteriore completo del vitreo intorno al disco ottico, in linea con i risultati dell'esame con lampada a fessura alla presentazione. Venne applicata la tecnica di peeling della membrana limitante interna risparmiante la fovea (FSIP) e successivamente un tamponamento con gas di zolfo esafluoruro al 12%. Il paziente rimase in posizione prona per 2 giorni postoperatoriamente. Due settimane dopo l'intervento, la retinoschisi maculare era migliorata, ma il distacco foveale era rimasto. Durante la terza settimana postoperatoria, il paziente si sottopose a un'altra vitrectomia a causa di complicazioni, ossia un distacco retinico regmatogeno con distacco maculare. Venne eseguito un tamponamento con gas di zolfo esafluoruro al 20%. Dopo l'intervento, non si osservò alcuna formazione di foro maculare a tutto spessore e la retinoschisi maculare si risolse. L'acuità visiva corretta nell'occhio sinistro era migliorata a 0,6. Durante i tre anni di follow-up, non si osservò alcuna lesione maculare ricorrente. Le scansioni OCT del disco ottico dell'occhio sinistro tre anni dopo l'intervento hanno dimostrato cambiamenti nella curvatura dell'epitelio pigmentato retinico peripapillare e della sclera rispetto alle scansioni OCT di base e una comunicazione tra il PICC temporale e la cavità vitreale, che non era stata osservata durante l'esame iniziale. Il paziente ha fornito il consenso informato scritto per la pubblicazione di questo caso, incluse le immagini.