Une femme de 58 ans en bonne santé a présenté à notre clinique une perte visuelle soudaine et douloureuse de son œil droit pendant 2 jours. Les mouvements oculaires aggravaient considérablement sa douleur. Quatre semaines avant la présentation, elle a développé un groupe de vésicules sur la base érythémateuse au-dessus de la branche ophtalmique droite du nerf trijumeau, y compris la pointe de son nez, qui a été diagnostiquée comme HZO. À ce moment-là, elle a été traitée par acyclovir intraveineux (30 mg/kg/jour) pendant 10 jours. Le groupe de vésicules a rapidement disparu et s'est transformé en macules et taches hyperpigmentées était présent dans l'œil droit. Les pressions intraoculaires étaient de 12 mmHg dans les deux yeux. L'examen de la motilité oculaire, du segment antérieur et du fond d'œil était sans particularité bilatéralement. Ni la proptose ni la ptose n'ont été observées. L'examen neurologique était significatif pour une hypoesthésie dans la région alimentée par la branche ophtalmique droite du nerf trijumeau. Un diagnostic clinique de névrite optique rétrobulbaire droite liée à la ZHV a été posé. Pour exclure d'autres causes possibles de névrite optique atypique, un test sanguin comprenant une numération globulaire complète (NGC), une vitesse de sédimentation globulaire (VSG), une protéine c-réactive (CRP), un test de recherche de la maladie vénérienne (VDRL), une hémagglutination du Treponema pallidum (TPHA), des anticorps antinucléaires (ANA) et un anticorps aquaporine 4 ont été effectués, qui ont tous montré des résultats normaux. L'IRM du cerveau et de l'orbite a montré une intensification et une diffusion restreinte d'un nerf optique intraorbital, intracanalaire et préchiasmique droit. Notamment, des lésions hyperintenses linéaires T2 en orientation verticale s'étendant du pont dorsolatéral droit vers la moelle épinière sans intensification ou diffusion restreinte ont également été trouvées. Ces lésions verticales représentaient l'emplacement anatomique du noyau trigéminal spinal et du tractus (STNT) le long du tronc cérébral. La ponction lombaire a montré une légère pleocytose lymphocytaire (22 cellules, 98 % de lymphocytes) avec une protéine normale et une réaction en chaîne par polymérase (PCR) négative pour le VZV. Le traitement a été démarré avec de l'acyclovir intraveineux (30 mg/kg/jour) avec 1 g/jour de méthylprednisolone intraveineuse. L'acyclovir intraveineux a été poursuivi pendant 14 jours, puis réduit à 800 mg d'acyclovir oral quotidien. L'acyclovir a été arrêté au troisième mois. La prednisolone orale (1 mg/kg/jour) a été démarrée après 5 jours de méthylprednisolone intraveineuse, puis progressivement réduite et arrêtée au troisième mois. Après la fin du traitement de 2 mois, la meilleure acuité visuelle corrigée était de compter les doigts et 20/20 dans les yeux droit et gauche, respectivement. Un examen ophtalmologique a détecté une atrophie du disque optique droit avec un bombement physiologique normal. L'IRM du cerveau et de l'orbite a montré des anomalies STNT stables du tronc cérébral et la résolution de l'ON.