Un patient de 18 ans a déclaré avoir une douleur sourde et une enflure récurrente dans la région supérieure gauche de la mâchoire depuis un mois. Le patient était apparemment en bonne santé il y a un mois, jusqu'à ce qu'il ressente une douleur sourde et lancinante dans la région postérieure supérieure gauche de la mâchoire. Le patient était en bonne santé il y a quatre ans, jusqu'à ce qu'il remarque une enflure dans la région supérieure gauche de la mâchoire qui a lentement augmenté jusqu'à atteindre une grande taille. Il a visité un hôpital dans sa ville natale et a été opéré deux fois à un an d'intervalle pour la même enflure. L'enflure a diminué en taille mais n'a pas complètement disparu. Ainsi, le patient s'est rendu au Département de pathologie orale et de microbiologie avec la plainte principale d'une enflure récurrente et d'une douleur sourde dans la région supérieure gauche de la mâchoire. Les antécédents médicaux du patient n'étaient pas pertinents. Non contributive. L'examen extraoral a révélé une tuméfaction diffuse d'environ 7 cm × 5 cm de côté gauche du visage s'étendant antéro-postérieurement de l'aile gauche du nez jusqu'à la bordure antérieure du ramus et supero-inférieurement de la saillie infraorbitale jusqu'au coin de la bouche. La peau au-dessus de la tuméfaction était normale. À la palpation, la tuméfaction était dure comme un os. La température au-dessus de la tuméfaction était légèrement élevée. Un seul ganglion lymphatique sous-mandibulaire gauche était palpable d'environ 2 cm × 2 cm. En intra-oral, une seule tuméfaction lisse et ovoïde, s'étendant antéro-postérieurement de distal de 22 à mésial de 26 et supero-inférieurement de la profondeur vestibulaire à la marge gingivale a été remarquée. À la palpation, elle était dure comme un os et légèrement sensible avec fixité à l'os sous-jacent. La tomographie par ordinateur (CT) a montré une lésion mixte hypodense et hyperdense dans la région maxillaire gauche s'étendant antéro-postérieurement de l'aspect distal de 21 à 26 régions et supero-inférieurement de la crête alvéolaire au plancher de l'orbite. La lésion avait une périphérie bien définie, partiellement corticée. Elle avait une structure interne principalement hypodense avec de multiples taches intermittentes hyperdenses présentes à l'intérieur. L'expansion était évidente sur les aspects buccaux de l'alvéole, les parois antérieures et latérales du sinus maxillaire gauche avec un amincissement et une perforation évidents à plusieurs endroits. L'amincissement du plancher de l'orbite gauche avec une invagination de la lésion a été remarqué. En fonction des résultats cliniques et radiographiques, un diagnostic provisoire de tumeur odontogène bénigne a été établi. En raison de l'étendue de la lésion et des antécédents de récidive, le CCOT a été considéré. À la suite d'examens sanguins de routine, le patient a été envoyé au service de chirurgie buccale pour une biopsie incisionnelle de la lésion. Un examen histopathologique minutieux de sections colorées à l'hématoxyline et à l'éosin (H et E) a révélé les caractéristiques suivantes: la lumière kystique était bordée par un épithélium odontogène d'épaisseur variable. Les cellules basales de l'épithélium étaient hautes et en forme de colonne, avec des noyaux hyperchromatiques polarisés. Des cellules ressemblant à un réticulum stellaire pouvaient être observées au-dessus des cellules basales. Les couches superficielles présentaient des groupes de cellules fantômes eosinophiles pâles. La paroi du tissu conjonctif était principalement fibreuse avec des faisceaux denses de fibres collagènes et dépourvue d'inflammation. De nombreux restes odontogènes actifs ont également été observés dans le tissu conjonctif. Une ou deux zones présentaient des zones globulaires de calcifications. Le diagnostic histopathologique de l'échantillon de biopsie incisé a été donné comme COC. Dans ce cas, une résection segmentaire a été réalisée et l'échantillon a été coloré par H et E. L'examen histopathologique a révélé une paroi de tissu conjonctif avec un épithélium odontogène. En quelques endroits, l'épithélium proliférait avec des cellules en forme d'astérisque entourées de cellules fusiformes. Des agrégats de cellules fantômes éosinophiles entourées de calcifications irrégulières pouvaient être observés vers la lumière. De grandes zones de dentinoïde étaient manifestement présentes dans le tissu conjonctif sous-jacent. En certains endroits, des restes odontogènes actifs et de l'os métastatique étaient visibles. Une coloration spéciale avec la coloration de van Gieson a permis d'identifier le dentinoïde, qui se colore en rouge rosé et les cellules fantômes, qui apparaissent jaunes.