Un garçon de 10 ans qui avait subi une splénectomie pour sa β-thalassémie sous-jacente a été admis à l'hôpital de l'université de Chiang Mai (CMU) pour un ulcère gangrené de la jambe droite et une claudicatio intermittens. Six semaines avant son admission, il avait remarqué une petite lésion pustuleuse sur sa cheville droite qui avait ensuite éclaté spontanément et s'était transformée en ulcère. Il n'avait pas d'antécédent de traumatisme. Le patient a déclaré avoir fréquemment travaillé dans un champ de riz avec ses parents. Il a été amené à un hôpital local où le diagnostic de pyomyosite a été posé. Une incision et un drainage ont été effectués et ses symptômes ont été améliorés. Deux semaines avant son admission, une autre lésion pustuleuse s'est développée sur sa jambe droite qui a finalement été transformée en ulcère gangrené. Ses autres symptômes étaient la fièvre, une douleur au repos sévère, une claudicatio intermittens et un gonflement du genou droit. Il a été transféré à un hôpital de district où une échographie a révélé une thrombose de l'artère fémorale droite et poplitée et une augmentation des ganglions lymphatiques à la fossa poplitée droite. Une arthrocentesis du genou droit a révélé 855 000 cellules/mm3 de WBC (cellule polynucléaire 74 %, cellule mononucléaire 26 %). Il a été diagnostiqué comme ayant une arthrite septique. Une cloxacilline intraveineuse a été administrée et le patient a été transféré à l'hôpital de la CMU. L'examen physique à l'hôpital CMU a révélé de vieilles cicatrices ulcérées sur le tibia et la cheville droite, une sensibilité marquée le long de la jambe droite, une peau froide, des pouls diminués des artères fémorale et poplitée droites, et l'absence de pouls des artères tibiale postérieure et dorsale du pied droites. L'angiographie par tomographie assistée par ordinateur (CTA) a montré une occlusion du tiers inférieur de l'artère iliaque externe droite, ainsi que des artères fémorale commune droite, fémorale superficielle, poplitée, tibiale antérieure, tibiopéroniale, péronnière et dorsale du pied droite. Plusieurs vaisseaux collatéraux ont été vus autour du genou droit. Il a été diagnostiqué comme un cas de pythiose vasculaire et a subi une amputation haute-au-dessus-du-genou de la jambe droite. Un anticorps contre P. insidiosum a été détecté dans un échantillon de sérum par immunoblot et par des tests d'immunochromatographie (ICT). La culture fongique suivie d'une analyse de séquence nucléique de l'ARNr 18S [] a été positive pour P. insidiosum dans le tissu artériel iliaque réséqué. L'histopathologie du tissu a révélé des preuves de vascularite chronique avec du tissu de granulation et un thrombus sur le tibia antérieur et le tibia postérieur jusqu'à la marge proximale des artères fémorales, mais les colorations spéciales n'ont pas réussi à démontrer un agent étiologique, y compris Pythium spp. Après l'opération, le patient a reçu un vaccin immunothérapeutique P. insidiosum (fourni par Ariya Chindamporn, Université Chulalongkorn, Bangkok; CUH Lot 140207/15-302), ainsi que des médicaments antifongiques, la terbinafine à une dose de 125 mg deux fois par jour (13 mg/kg/jour) et l'itraconazole à une dose de 80 mg deux fois par jour (8 mg/kg/jour) pendant 2 mois. Le patient restait en bonne santé et a été renvoyé chez lui presque 2 mois après son admission. Le CTA de suivi effectué 10 semaines après l'amputation n'a pas révélé de récidive de la maladie. Au moment de cette communication, le patient était sans symptômes depuis 2 ans.