Un patient de 78 ans, suivi pour un cancer de la prostate métastatique résistant à la castration (progression de la maladie malgré un traitement d’épuisement des androgènes [], également appelé CRPC), a décrit une douleur dentaire névralgique persistante et très invalidante dans la région mandibulaire postérieure gauche. L’histoire oncologique du patient était inhabituelle: une fille, deux frères et deux sœurs sont décédés de divers cancers. Le patient fumait et consommait de l’alcool. La chimiothérapie indiquée pour le cancer de la prostate avait été retardée en raison de la suspicion d’une infection odontogène et le patient a été référé à son dentiste. Après plusieurs traitements antibiotiques infructueux, la dent n°37 a finalement été enlevée justifiait une biopsie incisionnelle alvéolaire. Une métastase de CRPC était suspectée. L'histopathologie a révélé un carcinome épidermoïde (SCC), classé cT4aN0M0, qui envahissait largement le corps mandibulaire gauche selon l'évaluation par imagerie. Une hémimandibulectomie et une dissection cervicale ont été réalisées pour enlever le cancer et soulager la douleur du patient. Un seul ganglion cervical était infiltré. La lésion a finalement été classée pT4N2M0. Le patient a refusé la radiothérapie. Compte tenu d'une récidive ganglionnaire du SCC dans la région cervicale, une chimiothérapie par paclitaxel-carboplatine-cetuximab en association à une thérapie hormonale de deuxième génération pour le cancer de la prostate a aidé à contrôler les deux maladies cancéreuses pendant environ un an. Le patient est décédé avant la reconstruction. Tous les éléments radiologiques, anatomiques et cliniques ont conclu rétrospectivement à un carcinome cuniculatum intraosseux (CC) []. Les rayons X effectués pendant le suivi dentaire n'ont pas permis de suspecter préalablement une invasion osseuse du CC.