Une femme de 20 ans sans antécédents médicaux a été adressée à notre hôpital pour évaluation et traitement d'une douleur de 3 mois qui s'aggravait au niveau de la cheville gauche. L'examen physique n'a révélé aucune anomalie notable, à l'exception d'une sensibilité à la partie antérieure de la cheville gauche. Tous les résultats de laboratoire étaient dans les limites de référence. Les radiographies montraient de multiples lésions ostéolytiques discontinues dans les os de la partie inférieure du membre gauche (fémur, patella, tibia et talus). Les lésions ostéolytiques étaient mal délimitées et manquaient de sclérose marginale. Certaines étaient accompagnées d'un amincissement et d'un gonflement du cortex osseux. La lésion à l'extrémité distale du tibia s'étendait au-delà de la plaque épiphysaire et érodait l'os sous-chondral; cette lésion était considérée comme la cause de la douleur de la cheville. Sur l'imagerie par résonance magnétique de la cheville, les lésions ostéolytiques montraient une isointensité aux muscles sur les images pondérées en T1, une hyperintensité modérée sur les images pondérées en T2 et une intensité homogène après administration de gadolinium. Sur l'imagerie par résonance magnétique de la cheville, les lésions ostéolytiques montraient une isointensité aux muscles sur les images pondérées en T1, une hyperintensité modérée sur les images pondérées en T2 et une intensité homogène après administration de gadolinium. En attendant le diagnostic définitif, les diagnostics différentiels des multiples lésions osseuses comprenaient une métastase osseuse, des tumeurs malignes telles que le lymphome malin et le myélome multiple, et des tumeurs vasculaires. Le curettage de la lésion à l'extrémité distale du tibia et la greffe artificielle d'os ont été effectués pour soulager la douleur et établir un diagnostic histologique. En attendant le diagnostic définitif, une progression de l'absorption osseuse dans toutes les lésions et une aggravation de la douleur au membre inférieur survenaient au cours d'un mois. Le rapport pathologique préliminaire suggérait une néoplasie non hématologique composée de cellules fusiformes et de cellules ostéoclastiques géantes, ce qui a conduit à un diagnostic clinique de métastases osseuses d'un cancer solide malgré le fait qu'aucune lésion suspecte de cancer primitif n'était présente. En fonction du diagnostic clinique de métastases osseuses, un traitement mensuel par denosumab (120 mg) a été initié. Le rapport pathologique final a démontré une prolifération de cellules fusiformes et de cellules épithéliales avec cytoplasme éosinophile. Les cellules tumorales étaient immunohistochimiquement positives pour la kératine (AE1/AE3), CD31, ERG et FOSB, ce qui a conduit à un diagnostic clinique de métastases osseuses d'un cancer solide malgré le fait qu'aucune lésion suspecte de cancer primitif n'était présente. En fonction du diagnostic clinique de métastases osseuses, un traitement mensuel par denosumab (120 mg) a été initié. Le rapport pathologique final a démontré une prolifération de cellules fusiformes et épithéliales avec cytoplasme éosinophile. Les cellules tumorales étaient immunohistochimiquement positives pour la kératine (AE1/AE3), CD31, ERG et FOSB, ce qui a conduit à un diagnostic clinique de métastases osseuses d'un cancer solide malgré le fait qu'aucune lésion suspecte de cancer primitif n'était présente. La patiente n'a pas présenté de signes de nouvelles lésions ou de métastases à distance et a accepté de continuer à subir une surveillance active.