Un homme de 38 ans a été adressé à notre hôpital en raison d'une uvéite récurrente dans les deux yeux. Des ulcères buccaux, une folliculite et un ulcère génital ont été notés comme complications systémiques. Il avait été traité avec des corticostéroïdes topiques et systémiques en fonction des besoins pendant 5 ans avant la présentation. À l'examen ophtalmologique, la meilleure acuité visuelle corrigée (BCVA) était de 20/60 dans l'œil droit et de 20/200 dans l'œil gauche, et les pressions intraoculaires étaient de 12 et 11 mmHg, respectivement. Une infiltration cellulaire modérée dans la chambre antérieure (+2 cellules), et une vitrite diffuse (+1-2 cellules) ont été observées dans les deux yeux, mais aucune lésion rétinienne définitive n'a été détectée. Cependant, l'angiographie à la fluorescéine (FA) a montré une fuite sévère de colorant des vaisseaux rétiniens étendus au disque optique, à la macula et à la rétine périphérique dans les deux yeux. La tomographie optique cohérente dans le domaine spectral (SD-OCT) a révélé des kystes rétiniens et une rupture de l'ELM, de l'EZ et du CIZ dans la région maculaire des deux yeux. Le BD a été diagnostiqué en fonction des caractéristiques oculaires et des lésions systémiques. Étant donné que l'acuité visuelle dans les deux yeux était détériorée par une inflammation oculaire persistante malgré un traitement par corticostéroïdes, une thérapie par infliximab a été initiée. Après 3 mois de thérapie par infliximab, bien que l'excavation fovéale ait été récupérée avec la disparition de l'œdème maculaire dans les deux yeux, les couches rétiniennes externes perturbées n'ont pas été améliorées et la BCVA est restée inchangée. Cependant, après 12 mois de thérapie par infliximab, l'ELM et l'EZ ont été bien définis dans les deux yeux et la BCVA a été améliorée à 20/40 dans l'œil droit et à 20/30 dans l'œil gauche. Enfin, le CIZ est devenu distinguable après 24 mois de thérapie par infliximab, et la BCVA dans les deux yeux était de 20/25. La vascularisation par fuite de colorant sur la FA est restée limitée à la rétine périphérique, et l'attaque inflammatoire oculaire n'a pas réapparu dans les deux yeux après le début du traitement par infliximab.