Un homme de 69 ans a été admis dans notre hôpital avec des plaintes de perte de vision centrale et de métamorphopsie dans l'œil gauche pendant trois semaines. Plusieurs années auparavant, le patient avait subi une vitrectomie et une reconstruction de la lentille dans l'œil droit pour un décollement de rétine. L'évaluation à l'admission dans notre service a révélé une acuité visuelle corrigée de 1,0, avec une réfraction de − 1,0 dioptrie sphérique avec − 1,0 dioptrie cylindrique à 90° dans l'œil droit (OD) et 0,2 avec une réfraction de − 2,5 dioptrie cylindrique à 80° dans l'œil gauche (OS). La longueur axiale était de 25,90 mm OD et 25,00 mm OS. La pression intraoculaire était de 18 mmHg OD et 20 mmHg OS. L'examen à la lampe à fente n'a révélé aucune anomalie, à l'exception de la présence d'une lentille intraoculaire dans l'œil droit et d'une cataracte modérée dans l'œil gauche. L'examen du fond d'œil dilaté a révélé une rétinoschisis maculaire et un trou maculaire présumé avec un décollement du vitré postérieur dans l'œil gauche. La tête du nerf optique dans les deux yeux a présenté un amincissement modéré du bord avec un défaut de la couche des fibres nerveuses à la marge infratemporale. Des ruptures rétiniennes avec des cicatrices choroïdales ont été observées sur le fond d'œil périphérique de l'œil droit. La tomographie optique cohérente dans le domaine spectral (SD-OCT) a montré un trou maculaire externe avec un décollement rétinien fovéal. La rétinoschisis a été observée au niveau de la couche plexiforme externe autour de la fovéa et de la couche rétinienne interne entre le disque optique et la fovéa. Les examens de la ligne de l'OCT via le disque optique dans les deux yeux ont révélé un bombement profond du nerf optique et un déplacement postérieur du sclère péripapillaire par rapport à l'épithélium pigmentaire rétinien. Des PICC ont été observés à l'intérieur du choroïde péripapillaire épaissi et une structure en nid d'abeille a été observée dans la région prélamaire de l'œil gauche. Au moment de l'évaluation initiale, ni le disque optique ni la communication entre la cavité vitréenne, le PICC et l'espace rétinien n'ont été observés dans les deux yeux. Sur la base de ces observations, la lésion maculaire a été considérée comme étant causée par une anomalie de la tête du nerf optique. Notre service a indiqué une vitrectomie pars plana avec décollement de la membrane limitante interne et un tamponnage au gaz d'hexafluorure de soufre pour traiter la pathologie. Au cours de l'intervention chirurgicale, un décollement du vitré postérieur complet autour du disque optique a été observé, ce qui correspond aux résultats de l'examen au microscope à lampe à fente à la présentation. La technique de décollement de la membrane limitante interne épargnant la fovéa (FSIP) et l'échange fluide-gaz subséquent utilisant un tamponnage au gaz d'hexafluorure de soufre à 12 % ont été administrés. La patiente est restée en position couchée pendant 2 jours postopérativement. Deux semaines après l'opération, la rétinoschisis maculaire s'était améliorée, mais le décollement fovéal est resté. Au cours de la troisième semaine postopérative, la patiente a subi une autre vitrectomie en raison de complications, à savoir un décollement rétinien rhématogène avec décollement maculaire. Un tamponnage au gaz d'hexafluorure de soufre à 20 % a été effectué. Après l'opération, aucune formation de trou maculaire pleine épaisseur n'a été observée et la rétinoschisis maculaire a été résolue. L'acuité visuelle corrigée dans l'œil gauche s'est améliorée à 0,6. Au cours des trois années de suivi, aucune lésion maculaire récurrente n'a été observée. Les scans OCT du disque optique de l'œil gauche trois ans après l'opération ont montré des changements dans la courbure de l'épithélium pigmentaire rétinien péripapillaire et de la sclère par rapport aux scans OCT de référence et une communication entre le PICC temporal et la cavité vitréenne, qui n'avait pas été observée lors de l'examen initial. Le patient a fourni un consentement éclairé écrit pour la publication de ce cas, y compris les images.