Una mujer de 60 años se sometió a una resección total del tumor de un meningioma del lóbulo frontal derecho, ubicado en la convexidad del cerebro, en septiembre de 2018, y el diagnóstico patológico fue de meningioma atípico. En octubre de 2021, la paciente fue admitida en el hospital con tos y falta de aire. Una tomografía computarizada (TC) reveló la presencia de grandes masas en la cavidad torácica y abdominal derecha, y no se encontró recurrencia en la resonancia magnética craneocerebral (MRI). Las características histológicas del tumor pulmonar fueron similares a las de la masa cerebral, y las células tumorales fueron positivas para vimentina, EMA y Ki-67, y negativas para TTF1, PD-L1, P40 y cromogranina. En base a estos hallazgos de la biopsia y la inmunohistoquímica (IHC), las masas se identificaron como meningiomas metastásicos. La paciente fue tratada con el agente anti-PD-1 camrelizumab (200 mg, Día 1) combinado con el agente anti-VEGF anlotinib (10 mg, Días 1-14) cada 3 semanas sin tratamiento de radiación. Después de dos ciclos de este régimen, los síntomas de la paciente se resolvieron completamente sin otros eventos adversos, y la TC reveló que el tumor se había reducido significativamente en > 80%. La biopsia realizada después de los dos ciclos de tratamiento y el análisis de inmunohistoquímica revelaron que la infiltración de linfocitos T CD4+ CD8+ y macrófagos CD68+ en el microambiente del tumor aumentó significativamente en comparación con antes del tratamiento. El número de linfocitos T CD4+ y CD8+ en sangre periférica continuó aumentando a medida que el tumor se reducía. Estos hallazgos indican que el tratamiento combinado anti-PD-1 y anti-VEGF estimula a las células inmunes de la sangre periférica para matar células de meningioma metastásico. La paciente recibió once ciclos de tratamiento cada 3 semanas desde el 21 de octubre de 2021 hasta el 21 de junio de 2022 sin progresión del tumor.