Un paciente de 78 años de edad, con cáncer de próstata metastático resistente a la castración (progresión de la enfermedad a pesar de la terapia de depleción de andrógenos [], también llamada CRPC) describió un dolor dental neurálgico persistente y muy debilitante en la región mandibular posterior izquierda. La historia oncológica del paciente era poco habitual: una hija, dos hermanos y dos hermanas habían fallecido a causa de diversos cánceres. El paciente fumaba y consumía alcohol. La quimioterapia indicada para el cáncer de próstata se había retrasado debido a la sospecha de infección odontogénica y el paciente fue derivado a su dentista. Después de varias terapias antibióticas sin éxito, el diente n.º 37 fue finalmente extraído justificó una biopsia incisional alveolar. Se sospechó una metástasis de CRPC. La histopatología reveló un carcinoma de células escamosas (SCC), clasificado cT4aN0M0, que invadió en gran medida el cuerpo mandibular izquierdo según la evaluación por imágenes. Se realizó una hemimandibulectomía y una disección cervical para extirpar el cáncer y aliviar el dolor del paciente. Solo se infiltró un ganglio cervical. La lesión se clasificó finalmente como pT4N2M0. El paciente rechazó la radioterapia. Dada una recurrencia ganglionar del SCC en la región cervical, la quimioterapia con paclitaxel-carboplatino-cetuximab en asociación con una terapia hormonal de segunda generación para el cáncer de próstata ayudó a controlar las dos enfermedades cancerosas durante aproximadamente un año. El paciente falleció antes de la reconstrucción. Todos los elementos radiológicos, anatómicos y clínicos concluyeron retrospectivamente que se trataba de un carcinoma cuniculatum intraóseo (CC) []. Las radiografías realizadas durante el seguimiento dental no permitieron sospechar previamente una invasión ósea del CC.