Un hombre de 38 años fue derivado a nuestro hospital debido a panuveítis recurrente en ambos ojos. Se observaron complicaciones sistémicas como ulceración oral, foliculitis y ulceración genital. Había sido tratado con corticosteroides tópicos y sistémicos según fuera necesario durante 5 años antes de la presentación. En el examen oftalmológico, la mejor agudeza visual corregida (BCVA) fue de 20/60 en el ojo derecho y 20/200 en el ojo izquierdo, y las presiones intraoculares fueron de 12 y 11 mmHg, respectivamente. Se observó infiltración celular moderada en la cámara anterior (+2 células), y vitritis difusa (+1-2 células) en ambos ojos, pero no se detectaron lesiones retinianas definitivas. Sin embargo, la angiografía con fluoresceína (FA) mostró una fuga severa de tinte de los vasos retinianos extensos en el disco óptico, la mácula y la retina periférica en ambos ojos. La tomografía de coherencia óptica de dominio espectral (SD-OCT) reveló quistes retinianos y alteración de ELM, EZ y CIZ en la región macular de ambos ojos. Se diagnosticó BD en base a las características oculares y lesiones sistémicas. Dado que la agudeza visual en ambos ojos se estaba deteriorando por la persistente inflamación ocular a pesar del tratamiento con corticosteroides, se inició la terapia con infliximab. Después de 3 meses de terapia con infliximab, aunque la excavación foveal se recuperó primero con desaparición del edema macular en ambos ojos, las capas externas retinianas interrumpidas no mejoraron y la BCVA se mantuvo sin cambios. Sin embargo, después de 12 meses de terapia con infliximab, ELM y EZ se definieron bien en ambos ojos y la BCVA mejoró a 20/40 en el ojo derecho y 20/30 en el ojo izquierdo. Finalmente, el CIZ se hizo distinguible después de 24 meses de terapia con infliximab, y la BCVA en ambos ojos fue de 20/25. La vasculitis indicada por fuga de tinte en FA permaneció solo en la retina periférica, y el ataque inflamatorio ocular no volvió a ocurrir en ambos ojos después del inicio de la terapia con infliximab.