Ένας 34χρονος άνδρας (άγνωστης εθνικότητας) με ιστορικό εκζέματος παιδικής ηλικίας και άσθματος, παρουσίασε ένα ASPS του αριστερού μηρού (10 cm) τον Ιούνιο του 2015 (Εικ. ). Υποβλήθηκε σε ακτινοθεραπεία του αριστερού μηρού από τον Ιούλιο έως τον Αύγουστο του 2015 (45 Gy σε 25 δόσεις των 1,8 Gy σε 3D συμβατή ακτινοθεραπεία), ακολουθούμενη από μια μεγάλη εκτομή που περιλάμβανε τον αριστερό μέσο γαστροκνήμιο, τον πρόσθιο ορθό και μέρος των μυών του λατέρου γαστροκνήμιου 7 εβδομάδες αργότερα (Οκτώβριος 2015). Η χειρουργική επέμβαση χαρακτηρίστηκε ως R0. Η διερεύνηση της επέκτασης αποκάλυψε πολλαπλούς διμερείς μικροοζίδια στους πνεύμονες, τα οποία αντιμετωπίστηκαν μέσω ενεργού παρακολούθησης. Τον Ιανουάριο του 2016, η εξέλιξη αυτών των μικροοζιδίων οδήγησε στην εισαγωγή της πρώτης γραμμής συστηματικής θεραπείας με σουνιτινίμπ σε δόση 37,5 mg την ημέρα, 3 από τις 4 εβδομάδες. Οι συγχορηγούμενες θεραπείες περιλάμβαναν εισπνεόμενη φλουτικαζόνη/σαλμετερόλη και σαλβουταμόλη. Η αρχική ανοχή της θεραπείας ήταν καλή, με χαρακτηριστική το σύνδρομο χεριού-ποδιού βαθμού 1, τοξικότητα των νυχιών (γραμμές) βαθμού 1 και διάρροια βαθμού 1. Τον Μάιο του 2016, 4 μήνες μετά την πρώτη δόση του σουνιτινίμπ, η ασθενής εμφάνισε επώδυνο οίδημα στην περιοχή του χειρουργικού τραύματος. Η μαγνητική τομογραφία (MRI) έδειξε διάχυτο και έντονο οίδημα του πρόσθιου διαμερίσματος του μηρού που χαρακτηριζόταν από υψηλή ένταση σήματος σε εικόνες με βαρύτητα T2, χωρίς οζιδιακές βλάβες, που περιέγραφαν έναν κεντρικό πυρήνα, και χωρίς οποιαδήποτε ανωμαλία σήματος οστών. Η αυξημένη ορατότητα της διαμυϊκής περιτονίας και η σύγκλιση των φυσιολογικών μυϊκών ινών (φαινόμενο μαύρης τρύπας), σε αντίθεση με τη μετατόπιση που παρατηρείται στους όγκους, ήταν άλλα χαρακτηριστικά που υποδηλώνουν μυοσίτιδα (Εικ. Ως εκ τούτου, η αντιαγγειογενής θεραπεία διακόπηκε και τα συμπτώματα υποχώρησαν γρήγορα μέσα σε λίγες ημέρες. Τρεις εβδομάδες μετά τη διακοπή του σουνιτιμπή, τα φλεγμονώδη ευρήματα εξαφανίστηκαν εντελώς. Ωστόσο, αναπτύχθηκε μια σκληρή ζώνη < 10 cm. Έξι εβδομάδες μετά τη διάγνωση, η απλή ακτινογραφία έδειξε καλά περιγεγραμμένες οστεοποιήσεις στα μαλακά μέρη της εξωτερικής πλευράς του αριστερού μηρού, που εκτείνονταν > 12 cm (Εικ. ). Αυτό το εύρημα ήταν συμβατό με τη διάγνωση MOC. Τον Ιούλιο του 2016, 2 μήνες μετά τη διάγνωση, η υπολογιστική τομογραφία (CT) έδειξε μια εκτεταμένη ασβεστοποιημένη μάζα > 12 cm σε ύψος στο εμπρόσθιο μυϊκό διαμέρισμα, η οποία ήταν συνεχόμενη με το φλοιώδες οστό μέσω περιστρωματικής οστεοποίησης σε ορισμένα σημεία. Τέλος, στην μαγνητική τομογραφία, η μάζα ήταν υποσκληρή χωρίς ενίσχυση με γαδολίνιο σε εικόνες σταθμισμένες με Τ2, που αντιστοιχούσαν σε μια ασβεστοποιημένη μάζα (Εικ. Η συνέχιση των ευνοϊκών κλινικών αποτελεσμάτων επιβεβαιώθηκε. Πέντε μήνες μετά τη διάγνωση της MOC, η ασθενής παρέμεινε ασυμπτωματική. Μια απλή ακτινογραφία έδειξε παγκόσμια οστεοποίηση της μάζας που αντιστοιχούσε σε μια τυπική MOC πλήρως ενσωματωμένη στο φλοιώδες οστό του μηρού (Εικ. ).