20χρονη γυναίκα χωρίς ιατρικό ιστορικό παραπέμφθηκε στο νοσοκομείο μας για αξιολόγηση και θεραπεία για 3μηνη ιστορία επιδείνωσης του πόνου στον αριστερό αστράγαλο. Η φυσική εξέταση δεν έδειξε αξιοσημείωτα ευρήματα εκτός από ευαισθησία στην πρόσθια πλευρά του αριστερού αστραγάλου. Όλα τα εργαστηριακά δεδομένα ήταν εντός των ορίων αναφοράς. Οι ακτινογραφίες έδειξαν πολλαπλές ασυνεχείς οστεολυτικές βλάβες στα οστά του αριστερού κάτω άκρου (μηριαίο οστό, επιγονατίδα, κνήμη και ταταρσός) (α, β). Οι οστικές βλάβες ήταν ασυνεχείς και δεν είχαν οστεοσκληρύνσεις στα άκρα. Μερικές από αυτές συνοδεύονταν από λέπτυνση και διόγκωση του οστού (α, β). Η βλάβη στο άκρο της κνήμης επεκτεινόταν πέρα από την επιφυσιακή πλάκα και διαβρώνονταν το υποκογχικό οστό. Αυτή η βλάβη θεωρήθηκε η αιτία του πόνου στον αστράγαλο. Στη μαγνητική τομογραφία του αστραγάλου, οι ασυνεχείς βλάβες έδειχναν ισοενέργεια με τους μύες στις εικόνες T1-βαρύτητας (γ), ήπια υπερέκταση στις εικόνες T2-βαρύτητας και ομοιογενή ενίσχυση από τη χορήγηση γαδολινίου (δ). Στη τομογραφία εκπομπής ποζιτρονίων με φθοροδεξόγλυκοζη (FDG-PET), όλες οι ενδοοστέες ασυνεχείς βλάβες στο αριστερό κάτω άκρο ήταν FDG-αφελείς με μέγιστη τυπική πρόσληψη 15,95. Δεν υπήρχαν τέτοιες βλάβες στους μαλακούς ιστούς (ε-ι). Με βάση τα ευρήματα από τις μελέτες απεικόνισης, οι διαφορικές διαγνώσεις των πολλαπλών οστεολυτικών βλαβών περιλάμβαναν οστικές μεταστάσεις, αιματολογικές κακοήθειες όπως κακοήθες λέμφωμα και πολλαπλό μυέλωμα, και αγγειακούς όγκους. Η εκτομή της βλάβης στο άκρο της κνήμης και η τεχνητή οστεομεταμόσχευση έγιναν για ανακούφιση από τον πόνο και ιστολογική διάγνωση. Ενώ περίμενε την οριστική διάγνωση, η προοδευτική οστική απορρόφηση σε όλες τις βλάβες και η επιδείνωση του πόνου στο κάτω άκρο συνέβησαν σε διάστημα ενός μήνα (ι, ια). Η προκαταρκτική παθολογική αναφορά πρότεινε ένα μη-αιματολογικό όγκο που αποτελούνταν από σπονδυλωτά κύτταρα και οστεοκλαστικά κύτταρα με εωσινόφιλο κυτταρόπλασμα. Τα κύτταρα ήταν ανοσοϊστοχημικά θετικά για κερατίνη (AE1/AE3), CD31, ERG, και FOSB (α-δ), που οδήγησε στη διάγνωση οστικής μεταστάσεων από έναν συμπαγή καρκίνο παρά το γεγονός ότι δεν υπήρχε βλάβη ύποπτη για πρωτοπαθή καρκίνο. Με βάση τη κλινική διάγνωση οστικής μεταστάσεων, η μηνιαία χορήγηση του denosumab (120 mg) ξεκίνησε. Η τελική παθολογική αναφορά έδειξε πολλαπλασιασμό των σπονδυλωτών κυττάρων και των επιθηλιοειδών κυττάρων με εωσινόφιλο κυτταρόπλασμα. Τα κύτταρα ήταν ανοσοϊστοχημικά θετικά για κερατίνη (AE1/AE3), CD31, ERG, και FOSB (α-δ), που οδήγησε στη διάγνωση οστικής μεταστάσεων από έναν συμπαγή καρκίνο παρά το γεγονός ότι δεν υπήρχε βλάβη ύποπτη για πρωτοπαθή καρκίνο. Με τη μηνιαία χορήγηση του denosumab, η ασθενής συνέχισε να βελτιώνεται σταδιακά. Μετά από 1 χρόνο από τη χορήγηση του denosumab, το φάρμακο χορηγήθηκε σε μεγαλύτερα χρονικά διαστήματα έως 6 μήνες. Το φάρμακο διακόπηκε 4 χρόνια μετά την έναρξη του. Παρόλο που οι ασυνεχείς βλάβες παρέμειναν, μια απλή ακτινογραφία δεν έδειξε αύξηση του μεγέθους των βλαβών ή των γύρω ορίων των οστών (α-β). Στη τομογραφία FDG-PET, οι βλάβες έδειξαν σαφώς μειωμένη SUV (γ-ζ). Επειδή η θεραπεία με denosumab οδήγησε σε δραματική βελτίωση των συμπτωμάτων, η ασθενής δεν συμφώνησε να υποβληθεί σε δεύτερη βιοψία ή εκτομή των υπόλοιπων βλαβών κατά τη στιγμή της διακοπής της θεραπείας με denosumab. Η ασθενής δεν εμφάνισε σημάδια νέων βλαβών ή απομακρυσμένων μεταστάσεων και συμφώνησε να συνεχίσει την ενεργή παρακολούθηση.