Μια 67χρονη μετεμμηνοπαυσιακή γυναίκα με αυξημένη τριχοφυΐα γύρω από το άνω χείλος και τις μασχάλες και κλειτοριδεκτομή για πέντε μήνες παραπέμφθηκε στην ενδοκρινολογική κλινική του νοσοκομείου μας. Είχε φυσιολογική φυσιολογική ανάπτυξη κατά την παιδική και εφηβική ηλικία, και έχει φυσιολογική σεξουαλική ζωή χωρίς άλλο ιατρικό ιστορικό. Η εμμηνόρροια της ξεκίνησε σε ηλικία 18 ετών και η εμμηνόπαυση σε ηλικία 56 ετών. Είχε φυσιολογική εμμηνορροϊκή ιστορία πριν από την εμμηνόπαυση και δεν είχε μεταεμμηνοπαυσιακή αιμορραγία. Είχε δύο υγιή παιδιά και δεν είχε αποβολές. Αρνήθηκε να πάρει οιστρογόνα, προγεστερόνη ή προϊόντα υγειονομικής περίθαλψης. Δεν υπάρχουν παρόμοιοι ασθενείς στην οικογένειά της. Κατά τη φυσική εξέταση, ήταν 153 cm ψηλή και ζύγιζε 53 kg με δείκτη μάζας σώματος 22,6 kg/m2. Παρατηρήθηκε αυξημένη τριχοφυΐα στο άνω χείλος και στη μασχάλη (βαθμολογία Ferriman-Gallwey 8), και η φυσική εξέταση των γεννητικών οργάνων αποκάλυψε κλειτορομεγαλία. Δεν υπήρχε ακμή, βαθύening του φωνητικού κορμού ή άλλα σημάδια αρρενοποίησης. Τα ευρήματα κατά την εξέταση της κεφαλής και του λαιμού, του στήθους και της κοιλιάς ήταν φυσιολογικά. Δεν υπήρχαν ενδείξεις συνδρόμου Cushing ή συνδρόμου acanthosis nigricans. Η ορμονολογική εξέταση έδειξε υψηλά επίπεδα ολικής τεστοστερόνης (714,8 ng/dL, τιμή αναφοράς 14-56). Τα επίπεδα οιστραδιόλης στο πλάσμα (2,4 ng/mL, τιμή αναφοράς 0,3-3,3) και 17-υδροξυπρογεστερόνης (1,7 nmol/l, τιμή αναφοράς 0-11,5) ήταν εντός φυσιολογικών ορίων. Οι τιμές οιστραδιόλης στο πλάσμα, ωχρινοτρόπου ορμόνης, προλακτίνης ήταν επίσης εντός φυσιολογικών ορίων για την εμμηνόπαυση. Τα επίπεδα αντιμυλλεριανής ορμόνης, ανθρώπινης χοριονικής γοναδοτροπίνης (hCG), θυρεοειδούς ορμόνης (TSH), δραστικότητας της ρενίνης στο πλάσμα και αλδοστερόνης, αδρενοκορτικοτροπικής ορμόνης (ACTH), κορτιζόλης ορού, ελεύθερης κορτιζόλης ούρων 24 ωρών και δοκιμασίας καταστολής με 1 mg δεξαμεθαζόνης ήταν εντός φυσιολογικών ορίων. Οι οιστρογονικοί δείκτες όγκου (Ca 125, CEA, Ca 199) ήταν εντός φυσιολογικών ορίων. Οι επαναληπτικές εξετάσεις επιβεβαίωσαν ότι τα υψηλά επίπεδα τεστοστερόνης ήταν εντός ορίων όγκου. Εξαιρέσαμε το έκδηλο σύνδρομο Cushing με βάση την φυσιολογική καταστολή της κορτιζόλης μετά από 1 mg δεξαμεθαζόνης και τα φυσιολογικά επίπεδα ελεύθερης κορτιζόλης ούρων, όπως πρόσφατα πρότεινε ο Ceccato F []. Στη συνέχεια, μια μεσαία δόση δεξαμεθαζόνης (0,75 mg, 4 φορές την ημέρα για 5 συνεχόμενες ημέρες) χωρίς αναστολή τεστοστερόνης, υποδήλωσε έντονα τον πιθανό όγκο που παράγει ανδρογόνα, και απαιτήθηκαν περαιτέρω εξετάσεις για να γίνει διάκριση μεταξύ υπεργογοναιμίας ωοθηκών ή επινεφριδίων. Αρχικά, η έλλειψη συνέκκρισης της DHEAS και της ανδροστενεδιόνης έδειξε ότι η αυξημένη τεστοστερόνη της μπορεί να ήταν ωοθηκικής προέλευσης. Ωστόσο, η υπερηχογραφία της πυέλου αποκάλυψε ότι δεν υπήρχε ωοθηκική μάζα, ενώ η υπερηχογραφία των επινεφριδίων έδειξε ένα υποηχογόνο οζίδιο στο αριστερό επινεφρίδιο. Περαιτέρω μαγνητική τομογραφία της πυέλου (MRI) έδειξε υποβλεννογόνο μυόμα της μήτρας, αλλά δεν υπήρχε κάτι ανώμαλο στα ωοθήκεια, και έγινε επίσης αξονική τομογραφία των επινεφριδίων και αποκαλύφθηκε μια αριστερή επινεφριδιακή μάζα διαμέτρου περίπου 1,5 cm (α και β). Το PET-CT επιβεβαίωσε ένα στρογγυλό οζίδιο στον εξωτερικό κλάδο του αριστερού επινεφρίδιου με ελαφρά αύξηση του μεταβολισμού της FDG (η μέγιστη SUV του οζιδίου ήταν 2,56), λαμβάνοντας υπόψη την πιθανότητα καλοήθους αδενομάτωσης. Δεν βρέθηκαν οιστρογονικές ανωμαλίες ή άλλοι εκτοπικοί όγκοι από το PET-CT. Με βάση τα κλινικά χαρακτηριστικά, την ανίχνευση ορμονών και τις απεικονιστικές εμφανίσεις της υπόθεσης, υπήρχε υποψία για καθαρό όγκο των επινεφριδίων που εκκρίνει τεστοστερόνη. Στη συνέχεια, ο ασθενής υποβλήθηκε σε λαπαροσκοπική εκτομή του αριστερού όγκου των επινεφριδίων. Η ιστολογική εξέταση (α) και η ανοσοϊστοχημεία επιβεβαίωσαν επίσης τη διάγνωση του καλοήθους επινεφριδιακού αδενώματος με ανοσοϊστοχημεία θετική για την ανασταλτική α, μελαν Α, β-καπτεΐνη (β-δ), SYN (εστιακή), Ki-67 (< 3%), και αρνητική για την χρωμογρανίνη (CgA), κυτοκερατίνη (CK), S-100, P53. Το επίπεδο της τεστοστερόνης μειώθηκε σε 15,8 ng/dl την 3η ημέρα μετά την επέμβαση, και τα συμπτώματα της αρρενοποίησης ανακουφίστηκαν κατά τη διάρκεια της παρακολούθησης, γεγονός που επιβεβαιώνει περαιτέρω την επινεφριδιακή αιτιολογία της παραγωγής τεστοστερόνης.