Περίπου 4 μήνες πριν, ένας 25χρονος νεαρός άνδρας είχε υψηλό πυρετό, πονοκέφαλο και έμετο για 5 ημέρες και αργότερα ανέπτυξε μεταβολή του αισθητηρίου. Εισήχθη στη μονάδα εντατικής θεραπείας ενός κοντινού νοσοκομείου για 10 ημέρες. Οι έρευνες αποκάλυψαν θετικό αποτέλεσμα για το αντιγόνο ΝS1 του δάγκειου πυρετού. Αντιμετωπίστηκε συμπτωματικά και κατά τις επόμενες 15 ημέρες, το αισθητήριο βελτιώθηκε σταδιακά. Κατά τη φάση της ανάρρωσης, ο ασθενής βρέθηκε να έχει δυσάρθρια ομιλία και μειωμένη παραγωγή ομιλίας. Δύο μήνες μετά την εγκεφαλίτιδα, ανέπτυξε βραδύτητα κατά το βάδισμα και αίσθημα δυσκαμψίας και στα δύο κάτω άκρα. Απαιτούσε υποστήριξη από ένα άτομο για να περπατήσει και περπατούσε με τα δάχτυλα των ποδιών λυγισμένα στα γόνατα. Επιπλέον, ανέπτυξε κροτάλισμα των δακτύλων του αριστερού χεριού, το οποίο ήταν επαναλαμβανόμενο, άσκοπο και χωρίς στόχο. Ήταν παρόν για το μεγαλύτερο μέρος της ημέρας και ήταν μερικώς κατασταλτέο. Δεν υπήρχε αίσθημα δυσφορίας ή παρόρμηση να εκτελέσει αυτές τις κινήσεις με εθελοντική καταστολή. Συνδέθηκε μερικές φορές με τρεμούλα του δείκτη του αριστερού χεριού. Ο ασθενής γνώριζε τα συμπτώματα αλλά δεν μπορούσε να τα ελέγξει πλήρως. Αυτές οι κινήσεις υποχωρούσαν κατά τον ύπνο. Δεν υπήρχε εξέλιξη στη σοβαρότητα αυτών των κινήσεων κροτάλισμα μέχρι τη στιγμή που παρουσιάστηκε σε εμάς. Γεννήθηκε με μη συγγενή γονείς με φυσιολογική ιστορία γέννησης και ανάπτυξης. Δεν υπήρχε ιστορικό νευρολογικής ασθένειας, κινητικών διαταραχών (δυστονία/παρκινσονισμός) ή ψυχιατρικής ασθένειας στην οικογένεια. Δεν υπήρχε ιστορικό ψυχιατρικής ασθένειας στο παρελθόν και δεν είχε ποτέ αντιμετωπιστεί με αναστολείς ντοπαμίνης ή άλλα φάρμακα. Δεν υπήρχε ιστορικό κατάχρησης αλκοόλ ή ουσιών. Ο ασθενής μας κατάγεται από την βόρεια πολιτεία Καρνατάκα στο νότιο τμήμα της Ινδίας η οποία είναι ενδημική για τον δάγκειο πυρετό. Εργάστηκε σε ένα παντοπωλείο και δεν υπήρχε ιστορικό έκθεσης σε αλκοόλ ή χημικές ουσίες/διαλύτες. Κατά την εξέταση, ο ασθενής ήταν συνειδητός, σε εγρήγορση και ανταποκρινόταν στις εντολές. Οι ζωτικές παράμετροι του ήταν εντός των φυσιολογικών ορίων. Κατά την νευρολογική εξέταση, είχε ήπιο περιορισμό της ανύψωσης του βλέμματος μαζί με σπασμωδικές κινήσεις και φυσιολογικές σακκαδικές κινήσεις. Είχε επίσης μειωμένη έκφραση του προσώπου. Η ομιλία του ήταν σοβαρά υποφωνική με παλίλαλα. Η εξέταση των άλλων κρανιακών νεύρων ήταν φυσιολογική. Παρατονία παρατηρήθηκε και στα άνω άκρα και σπαστικότητα στα κάτω άκρα. Υπήρχε ήπια κάμψη του κεφαλιού προς τα αριστερά με δυστονική στάση του δεξιού χεριού. Η λαβή και των δύο πλευρών ήταν φυσιολογική. Οι κινήσεις των κάτω άκρων περιορίστηκαν λόγω της σπαστικότητας. Ωστόσο, ήταν σε θέση να σηκωθεί ενάντια στη βαρύτητα. Όλοι οι βαθύς αντανακλασμοί των τενόντων ήταν ζωηροί με αμφίπλευρες αντανακλαστικές κινήσεις του πέλματος. Η αισθητηριακή εξέταση ήταν φυσιολογική. Είχε επαναλαμβανόμενες, συντονισμένες και οργανωμένες κινήσεις με το αριστερό του αντίχειρα και το μεσαίο δάχτυλο, οι οποίες μπορούσαν να κατασταλούν εν μέρει. Επιπλέον, υπήρχε αργός και χονδροειδής τρόμος του αριστερού δείκτη (). Γενικευμένη βραδυκινησία ήταν παρούσα μαζί με μικρογραφία. Είχε καμπουριασμένη στάση με λυγισμένα γόνατα, σοβαρό πάγωμα του βηματισμού και χρειαζόταν στήριξη από ένα άτομο για να περπατήσει (). Οι υπόλοιπες συστηματικές εξετάσεις ήταν φυσιολογικές. Οι συνήθεις αιματολογικές εξετάσεις του - πλήρες αιμογράφημα, δοκιμασίες ηπατικής και νεφρικής λειτουργίας - ήταν φυσιολογικές. Ανιχνεύθηκαν αντισώματα IgM κατά του ιού του δάγκειου πυρετού. Τα αντισώματα κατά των λοιμώξεων από τον ιό του κίτρινου πυρετού και της ιαπωνικής εγκεφαλίτιδας ήταν αρνητικά. Ο έλεγχος για HIV, ηπατίτιδα Β, ηπατίτιδα C και οι αξιολογήσεις για αυτοάνοση εγκεφαλίτιδα ήταν αρνητικές. Τα επίπεδα χαλκού/κερουλοπλασμίνης ορού ήταν εντός των φυσιολογικών ορίων. Το εγκεφαλονωτιαίο υγρό ήταν άκυτταρο και η φυσιολογική πρωτεΐνη και γλυκόζη. Το υπερηχογράφημα κοιλίας ήταν φυσιολογικό. Η μαγνητική τομογραφία του εγκεφάλου έδειξε ατροφία με υπερεντάσεις Τ2/FLAIR των βασικών γαγγλίων αμφοτέρων των πλευρών χωρίς ενίσχυση από το σκιαγραφικό (). Ο ασθενής έλαβε συμπτωματική θεραπεία με συνδυασμό λεβοντόπα-καρβιδόπα (400 mg/ημέρα), βακλοφένη (30 mg/ημέρα), πραμιπεξόλη (0,75 mg/ημέρα), αμανταδίνη (100 mg/ημέρα), τολπεριζόνη (50 mg/ημέρα) και διαζεπάμη (6 mg/ημέρα). Επιπλέον, ο ασθενής υποβλήθηκε σε φυσιοθεραπεία, νευροαποκατάσταση και λογοθεραπεία. Υπήρξε ελάχιστη βελτίωση στα συμπτώματα του παρκινσονισμού χωρίς βελτίωση των στερεοτυπικών κινήσεων.