En 14-årig pige med en historie med idiopatisk skoliose gennemgik kirurgisk korrektion af skoliotisk deformitet med posterior spinal instrumentation og fusion ved hjælp af et spinalimplantat indeholdende titaniumlegering (T1-641-4VASTMF-130). Den postoperative periode var generelt ukompliceret; bortset fra en såråbning på den fjerde dag efter operationen, som blev repareret kirurgisk med debridering og umiddelbar hudlukning. Under de planlagte opfølgningsbesøg i 1. og 3. måned var patientens kliniske og radiografiske billede normalt. Det kirurgiske sår var fuldstændig helet uden tegn på inflammation. Korrektion af skoliotisk deformitet i både det frontale og sagittale plan blev opnået, og patienten var tilfreds med det samlede resultat. Fem måneder efter operationen søgte forældrene til pædiatrisk konsultation, fordi deres barn udviklede makroskopisk hæmuresis (blod i urinen) og diffust erytem. Patienten var i god generel tilstand. Laboratorieundersøgelser ved indlæggelsen afslørede, at antallet af hvide blodlegemer var 9100/mL; granulocytter, 39%; monocytter, 6%; lymfocytter, 19%; og eosinofiler, 36%. Hæmatokriten var 35,5% og blodpladetallet var 185 × 103/mL. C-reaktivt protein (CRP) var 5,0 mg/dL (0,7 til 1,7 mg/dL). Erythrocyte Sedimentation Rate var 75 mm. Modest forhøjelser i transaminaser og bilirubin blev noteret: total bilirubin var 1,4/dL, AST 59 og ALT 34. Renal biokemi viste ingen abnormiteter: blod urinstof nitrogen var 11 mg/dL og kreatinin 0,8 mg/dL. Urinprøve var positiv for bilirubin, ketoner og protein. Urinsedimentet indeholdt 8 RBC'er pr. høj-effekt felt og 7 WBC'er pr. høj-effekt felt. Ingen cellulære aflejringer blev identificeret. Komplementniveauerne var normale. Antinukleære antistoffer, reumatoid faktor, antistoffer mod neutrofil cytoplasma, antistoffer mod glomerulær basalmembran var normale. Hepatitis B overflade antigen, hepatitis C antistof og HIV antistoffer var negative. Differentialdiagnosen omfattede sen periprostetisk infektion, lav virulens viral eller bakteriel infektion uden forbindelse til kirurgi, allergisk reaktion på metalimplantater eller andre miljømæssige agenter og toksicitet. Hudplastertest for metaloverfølsomhed var stærkt positiv for titanium og nikkel, hvilket understøttede titaniumimplantaternes rolle i udviklingen af sekundær systemisk vasculitis. Patienten modtog systematisk kortikosteroider (hydrocortison 10 mg) i 6 måneder, hvilket medførte total tilbagetrækning af erytem, hæmoragi og proteinuri. Ortopædkirurgi blev konsulteret for at overveje fjernelse af spinalimplantaterne. Efter at have afvejet risici og fordele ved proceduren, blev titaniumprotesen ikke fjernet, fordi spinalfusion var for tidligt, og tidlig fjernelse af instrumentering kunne uundgåeligt føre til tab af reduktion. En måned efter ophør med kortikosteroider udviklede der sig imidlertid en palpabel masse tæt på det kirurgiske sår og en lille hudåbning i det kirurgiske ar. En ultralydsundersøgelse af blødt væv viste tilstedeværelsen af en cistisk formation på 3 x 6 cm inden for muskellagene i den thorakolumbal region og tæt på spinalimplantaterne. Der blev besluttet kirurgisk debridering, som afslørede tilstedeværelsen af pus med gram-positive farvning. Der var en vis callusdannelse over de dekortikerede og podede posteriore elementer samt de osteotomiserede facetled, som viste sig bløde, da vi forsøgte at fjerne tværbindingen. Der var dog en vis minimal "elastisk" bevægelse af rygsøjlen efter fjernelse af metalarbejdet. Derfor blev der udført en revision af den posteriore spinalinstrumentation, da pusopsamlingen var dyb og meget tæt på spinalimplantaterne. Selv om vi var forberedt på revision af instrumentationen med titanium- og nikkelfri implantater, gjorde tilstedeværelsen af pus i det kirurgiske område det tydeligt, at vasculitis' ætiologi var en sen infektion og ikke en metalallergi. Derfor fortsatte vi med en omhyggelig kirurgisk debridering og re-implantation af titaniumspinalimplantater, som er forbundet med lavere infektionsrater sammenlignet med implantater af rustfrit stål. Intraoperative prøvekulturer var positive for Staphylococcus aureus. Der blev administreret intravenøse antibiotika i tre uger efterfulgt af en ny 3-ugers periode med oral administration. Den postoperative bedring var uden hændelser, og patienten havde fuldstændig bedring af symptomer. Neurologisk undersøgelse var normal ved det 6-ugers postoperative besøg, og røntgenbillederne i posteriort-anteriore og laterale visninger viste intet tab af initial reduktion eller løsning af implantat. 24 timer efter revisionskirurgi er patienten nu fri for symptomer uden tegn på gentagelse af enten allergi eller infektion. Der er ikke behov for smertestillende medicin, og patienten er tilbage til daglige aktiviteter uden begrænsninger.