18letý pacient si stěžoval na opakující se otok a tupou bolest v horní levé části čelisti, která trvá již 1 měsíc. Pacient byl zjevně v pořádku před měsícem, dokud nezažil tupou bolestivou bolest v horní levé zadní oblasti čelisti. Před čtyřmi roky byl pacient jinak zdravý, dokud si nevšiml otoku v horní levé části čelisti, který se pomalu zvětšoval až na velkou velikost. Navštívil nemocnici ve svém rodném městě a byl dvakrát operován v rozmezí jednoho roku kvůli stejnému otoku. Otok se zmenšil, ale zcela nezmizel. Pacient proto navštívil oddělení orální patologie a mikrobiologie s hlavní stížností na opakovaný otok a tupou bolest v horní levé části čelisti. Pacientova minulá anamnéza nebyla významná. Nepříspěvkový. Extraorální vyšetření odhalilo difuzní otok o velikosti přibližně 7 cm × 5 cm na levé straně obličeje, který se rozprostírá antero-posteriorně od levé strany nosu až po přední okraj ramene a supero-inferiorně od infraorbitálního okraje až po kout úst. Kůže nad otoky byla normální (obrázek). Při palpaci byl zjištěn kostnatý tvrdý otok. Teplota nad otoky byla lehce zvýšená. Jediný levý submandibulární lymfatický uzel byl hmatatelný, o velikosti přibližně 2 cm × 2 cm. Intraorálně byl zaznamenán jediný hladký oválný otok, který se rozprostírá antero-posteriorně od distální části 22 až mesiálně k 26 a supero-inferiorně od vestibulární hloubky až po okraj dásně (obrázek). Při palpaci byl kostnatý tvrdý a lehce citlivý s fixitou k základní kosti. Počítačová tomografie (CT) ukázala smíšenou hypodenzní hyperdenzní lézi v levé oblasti maxily, která se rozprostírá antero-posteriorně od distálního aspektu 21 až 26 regionů a supero-inferiorně od alveolárního hřebenu až po dno orbity. Léze měla dobře definovanou, částečně kortikální periférii (obrázek). Měla převážně hypodenzní vnitřní strukturu s přítomností četných intermitentních hyperdenzních skvrn. Rozšíření bylo patrné na bukální straně alveolu, na přední a boční stěně levého maxilárního sinu s tenčením a perforací patrnou na mnoha místech. Bylo zaznamenáno ztenčení podlahy levé orbity s invaginací léze (obrázek). Na základě klinických a radiografických nálezů byla stanovena předběžná diagnóza benigního odontogenního tumoru. Vzhledem k rozsahu léze a historii recidivy bylo zvažováno CCOT. Po rutinních krevních testech byl pacient odeslán na oddělení ústní chirurgie na řeznou biopsii léze. Pozorné histopatologické vyšetření řezů obarvených hematoxylinem a eosinem (H a E) ukázalo následující rysy: cystický lumen byl lemován odontogenním epitelem proměnné tloušťky. Bazální buňky epitelu byly vysoké sloupcovité s polarizovanými hyperchromatickými jádry. Nad bazálními buňkami bylo možné zaznamenat hvězdicové sítě buněk. Povrchní vrstvy vykazovaly skupiny bledých eozinofilních stínových buněk. Stěna pojivové tkáně byla převážně vláknitá s hustými svazky kolagenových vláken a bez zánětu (obrázek). Ve spojivové tkáni bylo také vidět mnoho aktivních odontogenních zbytků. Jeden nebo dva oblasti vykazovaly kulaté oblasti kalcifikací. Histopatologická diagnóza řezaného vzorku biopsie byla stanovena jako COC. V tomto případě byla provedena segmentová resekce (obrázek ) a vzorek byl podroben H a E barvení. Histopatologické vyšetření odhalilo stěnu pojivové tkáně s odontogenním epitelem. Na několika místech epitel proliferaoval s hvězdnatými retikulárními buňkami, které byly obklopeny vřetenovitými buňkami. K lumen se nacházely agregáty eozinofilních stínových buněk obklopených nepravidelnými kalcifikacemi. Velké plochy dentinoidu byly nápadně přítomny v podkladové pojivové tkáni (obrázek ). Na některých místech byly vidět aktivní odontogenní zbytky a metastatická kost. Speciální barvení van Giesonovou barvou identifikovalo dentinoid, který se barví růžově červeně a ghost cells, které se jeví žluté (obrázek).