Una dona de 58 anys prèviament sana va acudir a la nostra clínica amb una pèrdua visual sobtada i dolorosa en el seu ull dret durant 2 dies. El moviment ocular va agreujar significativament el seu dolor. Quatre setmanes abans de la seva visita, va desenvolupar un grup de vesícules a la base eritematosa sobre la branca oftàlmica dreta del nervi trigemin, incloent la punta del nas, que es va diagnosticar com HZO. En aquell moment, va ser tractada amb aciclovir intravenós (30 mg/kg/dia) durant 10 dies. El grup de vesícules va desaparèixer aviat i es va convertir en màcules i taques hiperpigmentades a l'ull dret. La pressió intraocular era de 12 mmHg a tots dos ulls. La motilitat ocular, el segment anterior i l'examen del fons d'ull no van presentar cap anomalia bilateral. No es va observar ni proptosi ni ptosis. L'examen neurològic va ser significatiu per a la hipoestèsia a la zona subministrada per la branca oftàlmica dreta del nervi trigemin. Es va fer un diagnòstic clínic de ON retrobulbar dret relacionat amb HZO. Per descartar altres possibles causes d'ON atípica, es va fer una anàlisi de sang que incloïa un recompte sanguini complet (CBC), velocitat de sedimentació globular (ESR), proteïna c reactiva (CRP), laboratori de malalties venèries (VDRL), hemaglutinació de Treponema pallidum (TPHA), anticòs antinuclear (ANA) i anticòs aquaporin 4, que van mostrar resultats normals. L'MRI del cervell i l'òrbita va mostrar una intensificació i difusió restringida d'un nervi òptic intraorbital, intracanalicular i prequiasmàtic del costat dret. En particular, es van trobar lesions hiperintenses lineals T2 en orientació vertical que s'estenien des del pont dorsolateral dret fins a la medul·la sense cap intensificació o difusió restringida. Aquestes lesions verticals representaven la ubicació anatòmica del nucli trigemin espinal i el tracte (STNT) al llarg del tronc encefàlic. La punció lumbar va mostrar una lleu pleocitosi limfocítica (22 cèl·lules, 98% limfòcits) amb proteïnes normals i una reacció en cadena de la polimerasa (PCR) negativa per VZV. Es va iniciar el tractament amb aciclovir intravenós (30 mg/kg/dia) juntament amb 1 g/dia de metilprednisolona intravenosa. Es va continuar amb aciclovir intravenós durant 14 dies, i després es va reduir a 800 mg d'aciclovir oral diàriament. Es va interrompre l'aciclovir el tercer mes. Es va iniciar prednisolona oral (1 mg/kg/dia) després de 5 dies de metilprednisolona intravenosa, i després es va reduir gradualment i es va interrompre el tercer mes. Després de completar el tractament de 2 mesos, la millor agudesa visual corregida era comptar els dits i 20/20 a l'ull dret i l'esquerre, respectivament. Un examen oftalmològic va detectar una atròfia del disc òptic dret amb una depressió fisiològica normal. La ressonància magnètica del cervell i l'òrbita va mostrar anomalies STNT estables del tronc encefàlic i la resolució de l'ON.