Es va derivar un home de 38 anys al nostre hospital a causa d'una panuveïtis recurrent en ambdós ulls. Es van observar complicacions sistèmiques com ulceració oral, foliculitis i ulceració genital. S'havia tractat amb corticosteroides tòpics i sistèmics segons fos necessari durant 5 anys abans de la presentació. En l'examen oftalmològic, la millor agudesa visual corregida (BCVA) era de 20/60 en l'ull dret i de 20/200 en l'ull esquerre, i les pressions intraoculars eren de 12 i 11 mmHg, respectivament. Es va observar infiltració cel·lular moderada a la cambra anterior (+2 cèl·lules), i vitritis difusa (+1-2 cèl·lules) en ambdós ulls, però no es van detectar lesions retinals definides. No obstant això, l'angiografia amb fluoresceïna (FA) va mostrar fuga de colorant severa de vasos retinals extensos en el disc òptic, màcula i retina perifèrica en ambdós ulls. La tomografia de coherència òptica de domini espectral (SD-OCT) va revelar quists retinals i interrupcions de ELM, EZ i CIZ a la regió macular d'ambdós ulls. Es va diagnosticar BD en base a les característiques oculars i lesions sistèmiques. Atès que l'agudesa visual en ambdós ulls es va deteriorar per la inflamació ocular persistent malgrat el tractament amb corticosteroides, es va iniciar la teràpia amb infliximab. Després de 3 mesos de teràpia amb infliximab, tot i que es va recuperar l'excavació foveal amb desaparició de l'edema macular en ambdós ulls, les capes retinals externes interrompudes no van millorar i la BCVA es va mantenir sense canvis. No obstant això, després de 12 mesos de teràpia amb infliximab, ELM i EZ estaven ben definides en ambdós ulls i la BCVA va millorar a 20/40 en l'ull dret i 20/30 en l'ull esquerre. Finalment, el CIZ es va distingir després de 24 mesos de teràpia amb infliximab, i la BCVA en ambdós ulls va ser de 20/25. La vasculitis indicada per fuga de colorant en FA va romandre només a la retina perifèrica, i l'atac inflamatori ocular no va reaparèixer en ambdós ulls després de l'inici de la teràpia amb infliximab.